Zdvojení žlučníku a duktus cystikus jako raritní nález při cholecystektomii – kazuistika

Duplication of the gallbladder and cystic duct as a rare finding during cholecystectomy – a case report

Congenital anomalies of the gallbladder, the biliary tract and their vasculature are relatively common. They usually represent only anatomical variations that may not manifest clinically, but in some cases they are of fundamental importance for the surgeon as they can cause diagnostic confusion or lead to problems during surgery. Their ignorance may result in many errors, injury during surgery and subsequent serious consequences.

Genuine duplication of the gallbladder with the cystic duct and its artery is extremely rare and is therefore still only a subject of case reports. Gallbladder duplication itself is not an indication for surgery. If it contains stones or if inflammation occurs, however, both gallbladders may not be affected equally and if this variety is not recognized, only one of them may be removed and the other one can escape attention.

The case report describes the rare case of gallbladder duplication including the cystic duct during elective cholecystectomy in a middle-aged man who was operated on after birth for omphalocele. Preoperative diagnostic examination described malrotation of the intestine and a cystic lesion next to the gallbladder, considered to be rather a liver cyst. Although it was indeed possible to assume various other abnormalities in the anatomical arrangement of the organs with regard to the patient’s history, the finding of double gallbladder including cystic duct was still surprising.

Key words:
gallbladder anomaly – cholecystectomy – double gallbladder – cystic duct

Autoři: M. Šnajdr; L. Chrastil; J. Dvořák
Působiště autorů: KKN, a. s., nemocnice Karlovy Vary, chirurgické oddělení, primář: MUDr. P. Novotný
Vyšlo v časopise: Rozhl. Chir., 2013, roč. 92, č. 12, s. 722-725.
Kategorie: Kazuistika

Souhrn

Vrozené anomálie v oblasti žlučníku, žlučových cest a jejich cévního zásobení jsou poměrně časté. Jedná se většinou sice jen o anatomické variace, které se nemusejí nijak klinicky projevit, ale v určitých případech mají pro chirurga zásadní význam, protože mohou činit diagnostické rozpaky nebo způsobovat potíže při operaci. Jejich neznalost může být příčinou mnoha chyb při preparaci biliárních struktur s jejich následným poraněním, které způsobí nemocnému celoživotní zdravotní komplikace.

Pravé zdvojení žlučníku i s duktus cystikus a jeho tepnou je mimořádně vzácné, a je proto stále jen předmětem kazuistik. Samo zdvojení žlučníku není indikací k operaci. Pokud ale obsahuje konkrementy nebo dojde k zánětu, nemusejí být oba žlučníky postiženy stejně a v případě nepoznání této variety může být odstraněn jen jeden z nich a druhý uniknout pozornosti.

V kazuistice je popisován právě raritní případ zdvojení žlučníku včetně duktus cystikus při elektivní cholecystektomii u muže středního věku, který byl již po narození operován pro omfalokélu. Předoperační diagnostická vyšetření popisovala malrotaci střeva a cystický útvar vedle žlučníku, považovaný spíše za jaterní cystu. Vzhledem k anamnéze bylo sice možné předpokládat různé jiné abnormity v anatomickém uspořádání orgánů, přesto byl nález zdvojeného žlučníku včetně duktus cystikus překvapením.

Klíčová slova:
anomálie žlučníku – cholecystektomie – dvojitý žlučník – duktus cystikus

Úvod

První zmínku o dvojitém žlučníku lze nalézt u Babyloňanů a Asyřanů, kteří v textech klínovým písmem popisují rozdělení žlučníku u zvířat při obětních rituálech. De Graaf v roce 1664 popisuje dvojitý žlučník u kočky. U člověka byl první operovaný a publikovaný případ Sherrenem v roce 1911 [1]. U nás jako první publikoval tuto anomálii v roce 1959 Kulísek [2]. Každý rok se celosvětově objevuje několik publikovaných případů dvojitého žlučníku, přesto je tato anomálie s ohledem na počet provedených cholecystektomií stále raritní. Proto bychom rádi v následující kazuistice prezentovali náš případ dvojitého žlučníku.

Kazuistika

Muž, 51 let, astenik, bez přidružených komorbidit, byl po narození operován pro omfalokélu. Ambulantně byl mimo naše pracoviště vyšetřován pro občasné dyspeptické potíže bez typické biliární koliky. Na sonografii břicha měl popsanou solitární lithiázu žlučníku a na provedeném CT (výpočetní tomografie) dutiny břišní byl popisován při žlučníku další oválný cystický útvar 34x17 mm a současně malrotace střevní [Obr. 1,2]. Gastroskopie prokázala gastroezofageální reflux I. stupně. V laboratoři byly všechny hodnoty v normě.

CT obraz – dva cystické útvary v subhepatální oblasti
Fig. 1: CT image – two cystic lesions below the liver — **Obr. 1. CT obraz – dva cystické útvary v subhepatální oblasti Fig. 1: CT image – two cystic lesions below the liver**

CT obraz – následující řez, patrný konkrement v jednom cystickém útvaru
Fig. 2: Following CT image – visible concrement in one cystic lesion — **Obr. 2. CT obraz – následující řez, patrný konkrement v jednom cystickém útvaru Fig. 2: Following CT image – visible concrement in one cystic lesion**

Po dohodě byl pacient přijat na naše oddělení dne 14. 2. 2011 k elektivní cholecystektomii. I přes plošnou vtaženou jizvu v místě umbiliku jsme zahájili výkon laparoskopicky, volně incizí v místě pupku (v jizvě) bylo založeno kapnoperitoneum. Dutina břišní byla pro astenický habitus sice malá, ale přehledná. Při revizi podjaterní krajiny byl nalezen žlučník v blanitých adhezích, po jejich uvolnění se zahájila preparace v krčku. V ne zcela přehledném terénu jsme objevili další vakovitý útvar a pojali podezření na možnost anomálie ve smyslu dvojitého žlučníku. Proto i s ohledem na možnost dalších anomálií byla ukončena laparoskopie a provedena subkostální laparotomie vpravo. Při ní jsme nalezli dvojitý žlučník [Obr. 3,4] a zpočátku se zdálo, že je přítomen pouze jeden duktus cystikus. Žlučník preparujeme antegrádně a drobnější struktury v lůžku raději ligujeme z obavy z možných aberantních vývodů. Po ligaturách cystické artérie ve větvích zůstávají oba žlučníky každý na vlastním duktus cystikus. Peroperační cholangiografii provádíme separátně každým cystikem. V obou případech se zobrazuje ihned hepatální větvení, současně pozorujeme rychlý odchod kontrastní látky do duodena a je patrný celistvý duktus hepatocholedochus [Obr. 5]. Dokončujeme preparaci obou cystiků tak, abychom jasně viděli jejich vstup do duktus hepatocholedochus [Obr. 6]. Po dvojitém podvazu obou cystiků a kontrole operačního pole uzavíráme laparotomii. Pooperační průběh byl bez komplikací, pacient se zhojil per primam a byl propuštěn do domácího ošetřování 8. pooperační den. Patolog popsal v krčku jednoho ze žlučníků okrsek heterotopické tkáně štítné žlázy. Pacient má bratra, jednovaječné dvojče, který je zatím zdráv.

Peroperační nález dvojitého žlučníku
Fig. 3: Peroperative finding of a double gallbladder — **Obr. 3. Peroperační nález dvojitého žlučníku Fig. 3: Peroperative finding of a double gallbladder**

Peroperační nález – preparát
Fig. 4: Peroperative finding – section — **Obr. 4. Peroperační nález – preparát Fig. 4: Peroperative finding – section**

Peroperační cholangiografie
Fig. 5: Peroperative cholangiography — **Obr. 5. Peroperační cholangiografie Fig. 5: Peroperative cholangiography**

Nákres průběhu obou cystiků
Fig. 6: Diagram of both cystic ducts course — **Obr. 6. Nákres průběhu obou cystiků Fig. 6: Diagram of both cystic ducts course**

Diskuze

Anomálie žlučníku lze rozdělit do několika skupin. Anomálie počtu dělíme na agenezi, aplazii – často v kombinaci s atrézií žlučových cest, hypoplazii – často rudiment nebo jen drobná výchlipka choledochu, dvojitý žlučník – výskyt asi 1:3500 až 4000 případů a představuje přibližně 2 % všech vývojových vad trávicí soustavy [3,4], pravé zdvojení včetně cystiku a tepny s výskytem 0,004 % [5]. Byly dokonce popsány i výskyty trojitého žlučníku [6]. Termín bilobární žlučník, kdy je jedno lumen pouze částečně rozděleno septem a má pouze jeden cystikus, stojí na hranici mezi anomálií počtu a tvaru. I tvarové anomálie rozdělujeme podle sice neoficiální, ale celosvětově uznávané klasifikace podle Boydena a Grosse [3,4]. U dvojitého žlučníku mluvíme o typu H (duktulární), tedy pravé zdvojení, kdy jsou dvě zcela oddělená lumen a dva cystiky, každý vycházející z jednoho žlučníku, typu Y, kdy jsou sice dvě zcela oddělená lumen, ale pouze jeden společný cystikus, a typ trabekulární, kdy jeden z cystiků ústí do hepatiku či segmentální větve. Dále se mohou vyskytovat septa žlučníku různého stupně neúplného rozdělení lumen, kam by patřil i již zmíněný bilobární žlučník nebo jiné deformity žlučníku, jako například tvaru přesýpacích hodin, kaskády, sifonu z ohnutí apod. Termín frygická čapka je poměrně známý, častý, ale symptomaticky bezvýznamný. Anomálie v uložení žlučníku rozeznáváme intrahepatální, následek nedokončeného vývoje, tuto anomálii lze mylně považovat za agenezi v případě úplného vnoření žlučníku do jater, levostranné uložení je raritní a extraperitoneální či subkutánní poloha je extrémně vzácná. Anomálie a variety průběhu duktus cystikus se rovněž vyskytují. Vyústění cystiku je typicky v 80 % případů do společného hepatiku zprava, méně často do pravého hepatiku či segmentální větve, vzácně do levého hepatiku a raritně může dlouhý cystikus probíhat až retroduodenálně, ústit před papilou nebo přímo do duodena. Anomálie žlučníku se mohou vyskytovat samostatně [2,7,10], nebo být spojeny s dalšími anomáliemi, například malrotací střeva [8] nebo septovaným žaludkem [9].

V našem případě se jednalo o typické zdvojení žlučníku včetně cystiku, bez akutního zánětu a bez obstrukce žlučových cest. Indikace k elektivní operaci byla stanovena na základě dyspeptických obtíží a sonograficky popsaném konkrementu ve žlučníku. Na možnou anomálii žlučníku nebylo v předoperačním období pomýšleno. Peroperačně v jednom žlučníku nebyl původně na sonografii popisovaný drobný konkrement prokázán a na CT vyšetření byl druhý žlučník mylně považován za jaterní cystu, popisovanou malrotaci střeva jsme při operaci jasně neprokázali. Právě sonografické vyšetření je základem pro zjištění možné patologie žlučových cest. V případě indikace k operaci z důvodu zánětu může být postižení obou žlučníků rozdílné a může dojít k odstranění jen jednoho z nich a druhý ujít pozornosti a být zdrojem diagnostických rozpaků v pozdější době. Při známkách obstrukce žlučových cest je indikováno ERCP vyšetření (endoskopická retrográdní cholangiopankreatografie). Dalšími možnostmi v diagnostice jsou CT vyšetření či MR (magnetická rezonance). Při vlastní operaci a při nejasnostech v průběhu klíčových struktur žlučového stromu je na místě využití peroperační cholangiografie.

Závěr

Laparoskopická cholecystektomie je v současnosti zcela běžným operačním výkonem. Ale ani pro zkušeného chirurga by se neměl tento výkon stát pouhou rutinou. Může se dostat do situace, kdy jej netypické anatomické poměry v oblasti žlučového stromu překvapí. Je nutné pomýšlet právě na méně časté či raritní nálezy a vyhnout se tak chybě, která by byla nejen pro operatéra, ale zejména pro pacienta osudná. Proto je při cholecystektomii nutné včas rozpoznat každé nezvyklé spojení či průběh důležitých struktur – cév, cystiku, společného hepatiku, choledochu – a tím minimalizovat riziko jejich mylného podvázání či poranění.

MUDr. Michal Šnajdr

Waldertova 670/6

360 20 Karlovy Vary

e-mail: snajdr.michal@seznam.cz

Zdroje

1. Sherren JA. Double gallbladder removad by operation, Ann Surg 54;1911:204.

2. Kulísek V. Dvojitý žlučník. Rozhl Chir 1959;38:564–567.

3. Boyden EA. The Accessory Gall Bladder – An Embryological and Comparative Study of Aberrant Biliary Vesicles Occuring in Man and the Domestic Animals. Amer J Anat 1926;38:177.

4. Gross RE. Congenital anomalies of the gallbladder: a review of one hundred and forty-eight cases, with a report of a double gallbladder. Arch Surg 1936;32:131–162.

5. Niederle B. Chirurgie žlučových cest. Praha, Avicenum 1977.

6. Alicioglu B. An incidental case of triple gallbladder. World J Gastroenterol 2007;13:2004–2006.

7. Paroulek J, Karadzos G. Dvojitý žlučník jako operační nález. Rozhl Chir 66, 1987;66:610–616.

8. Růžička M, Konečná D, Válek V, Dvořák K. Dvojitý žlučník spojený s malrotací střeva. Čes a Slov Gastroent a Hepatol 2003;57:184–188.

9. Bejvlová O, Pirk V, Niederle B. Dvojité žlučníky. Vnitřní Lék 1966;12,942–945.

10. Causey MW, Miller S., Fernelius CA, Burgess JR, Brown TA, et al. Gallbladder duplication: evaluation, treatment and classification. Journal of Pediatric Surgery 2010;45:443–446.