Warthinův tumor nosohltanu – kazuistika a přehled literatury

Souhrn

Papilární cystický adenolymfom, obyčejně nazývaný Warthinův tumor (WT), je s až 25% relativním zastoupením druhým nejčastějším benigním nádorem slinných žláz. Bývá lokalizován ponejvíce v gl. parotis a jejím bezprostředním okolí, kde vychází ze salivárních inkluzí v intra- a paraparotických uzlinách. Jeho výskyt v horní části aerodigestivního traktu je mimořádně vzácný, v nosohltanu bylo dosud dokumentováno jen 11 případů. V práci uvádíme kazuistiku 61leté ženy, kuřačky, u které byl WT lokalizován při nazofaryngeálním ostiu levé Eustachovy trubice. Na základě vlastního pozorování a přehledu literatury se zabýváme klinickými aspekty této mimořádné vzácné neoplazie.  

Klíčová slova:

nádory hlavy a krku – Warthinův tumor – nosohltan

Úvod

Warthinův tumor (WT) je druhým nejčastějším benigním nádorem slinných žláz, který v gl. parotis představuje až 25 % všech neoplazií. Naprostá většina případů vychází z intra- a paraparotických uzlin. Jen asi 3–12 % těchto nádorů má origo extraparoticky [1], téměř vždy v supraomohyoidních krčních uzlinách [2]. V oblasti malých slinných žláz je WT při predilekčním výskytu na patře, tváři, rtu a jazyku, výjimečný [3, 4]. Zvlášť raritní je s dosud 11 publikovanými případy WT nosohltanu [4–14]. V práci uvádíme další případ WT této neobvyklé lokalizace. Na základě vlastního pozorování a revize literatury se zabýváme klinickými aspekty této mimořádné vzácné neoplazie.

Kazuistika

Jednašedesátiletá žena, kuřačka s diabetem II. typu, byla přijata na spádové ORL oddělení pro laryngeální polyp. Při jeho odstranění v celkové anestezii přímou laryngoskopií byla provedena i endoskopie nosohltanu. Na jeho levé straně byla v oblasti ústí Eustachovy trubice nalezena neobvykle zbytnělá tkáň, provedená biopsie prokázala struktury Warthinova tumoru. Následně byla pacientka předána na naši kliniku. ORL nález při přijetí byl s výjimkou hyperplazie vzhledu lymfoidní tkáně hladkého povrchu v uvedené lokalizaci negativní (obr. 1). CT vyšetření prokázalo kromě slizničních lemů v obou čelistních dutinách a částečného zastření čichových sklípků jen lehce kontrastní látkou se sytící hyperplazii měkkých tkání nosohltanu, větší vlevo, bez prokazatelných ložiskových změn (obr. 2). Tato tkáň byla odstraněna endoskopicky transnazální cestou. Histologické vyšetření (obr. 3a–c) potvrdilo původní diagnózu Warthinova tumoru, který se malým množstvím lymfoidního stromatu řadil do subtypu 2 podle Seiferta [15]. Při kontrole provedené za rok po operaci je pacientka bez subjektivních potíží, endoskopické vyšetření nosohltanu neprokazuje recidivu tumoru. 

Diskuze

WT vycházející z malých slinných žláz horního aerodigestivního traktu je velmi vzácný. Někteří autoři existenci tohoto tumoru v nosohltanu zpochybňují a považují jej za žlázovou onkocytární hyperplazii s reaktivní lymfoidní reakcí [16]. Při chybění jednoznačných morfologických diferenciálnědiagnostických kritérií je odlišení uvedených lézí velmi obtížné. Griffiths [7] považuje posledně zmíněnou afekci za iniciální stadium WT, kdy původní T lymfocyty, které jsou reakcí na onkocytární metaplazii žlázového epitelu, indukují následně infiltraci B lymfocytů. Z klinického pohledu je odlišení WT od onkocytární hyperplazie celkem irelevantní, nebo obě tato benigní onemocnění mohou být prosta jakýchkoliv příznaků či způsobovat tubární, resp. středoušní potíže [5, 17, 18].

Onkogeneze WT není v současnosti plně vysvětlena. Podle původních názorů vzniká tento nádor neoplastickou proliferací heterotopických salivárních duktálních buněk, které se dostaly do  intra-, paraparotických a horních krčních uzlin v rané fázi embryogeneze, kdy dochází k promísení parotických primordií s mezenchymálním základem budoucích lymfatických uzlin [19]. Pozdější teorie, podpořené imunohistochemickou analýzou, považují lymfoidní stroma tohoto nádoru za zánětlivě aktivovanou okolní, stávající lymfatickou tkáň, či za reaktivní infiltrát, který vzniká jako odpověď na proliferaci onkocytárního epitelu vývodů slinných žláz [20]. Tento infiltrát může mít povahu hypersenzitivity pozdního typu [1]. Takto je možno vysvětlit vznik WT i v těch malých žlázách aerodigestivního traktu, jejichž okolí je prosto nativní lymfatické tkáně (např. patro). Skutečnost, že většina pacientů s WT jsou kuřáci, opravňuje k domněnce, že příčinou onkocytární metaplazie buněk vývodů slinných žláz, následovaná jejich proliferací, je vedle dalších činitelů (nutriční a metabolické poruchy, vyšší věk, chronický zánět, duktální obstrukce, genetické faktory) zřejmě některá z četných složek tabákového kouře. Iniciace autoimunitní reakce je připisována infekci EBV [22].

WT nosohltanu nezpůsobuje svému nositeli větších potíží, růst je pomalý, často zůstává stacionární, vzácně byla popsána výraznější progrese [12]. Vedle zcela asymptomatického průběhu [10, 11, 14] může vést k pocitu diskomfortu této krajiny [13], při lokalizaci na jeho laterální stěně mohou být projevy dysfunkce Eustachovy trubice [4, 7, 12, 13]. Velikost nádoru nepřesahuje zpravidla 1 cm, jen v případě Kawakamiho et al. [8] se objemný WT šířil z nosohltanu do měkkého patra a parafaryngeálního prostoru. Lokální nález je nenápadný, při endoskopii nacházíme hladké vyklenutí intaktní sliznice nebo exofytické struktury vzhledu polypoidně konfigurované lymfoidní tkáně [13]. Nelze proto vyloučit, že některé WT nosohltanu (jakož i jiných extraparotických lokalit) zůstávají nediagnostikovány a jejich skutečný výskyt bude vyšší, než se udává v literatuře. Svědčí pro to případ Kristensena et al. [4], kdy nádor velikosti 4 mm byl zjištěn při histologickém vyšetření sliznice nosohltanu, získané u pacienta s nosní polypózou při kyretáží nosohltanu. WT tumory v této lokalizaci bývají velmi vzácně odhaleny náhodně při zobrazeních hlavy indikovaných z jiných důvodů. CT vyšetření však mohou zcela uniknout [5] nebo imponují jako malý dobře ohraničený útvar či neohraničená hyperplazie, splývající s okolní lymfatickou tkání nosohltanu [14, 18]. Dosud jediný MR obraz WT nosohltanu popsali Pelucchi et al. [10] jako oválný, dobře ohraničený homogenní útvar o lehce vyšší intenzitě signálu T2 váženého obrazu. Negativní až nenápadný nález tohoto vzácného nádoru při výše uvedených zobrazovacích metodách je dán jeho většinou malými rozměry a chyběním větších, proteinovými substancemi vyplněných prostor. Ty propůjčují objemnějším parotickým WT typické charakteristiky heterogenní léze s T2 hypersignálními cystami [23, 24].

Terapií WT je jeho úplné chirurgické odstranění, názory na rozsah výkonu u parotických lokalizací však nejsou jednotné, kolísají od prosté enukleace k povrchové až totální parotidektomii [25]. Volba spočívá většinou na lokalizaci nádoru, prokázané či předpokládané multiplicitě, event. přítomnosti zánětlivé fibrózy v okolních tkáních. WT nosohltanu jsou řešeny transnazálně endoskopicky, kompletní odstranění se daří tam, kde exofytický nádor má makroskopicky dobře definované hranice [5]. V opačném případě jsou resekovány nikoliv in toto, ale v několika fragmentech [6]. Zevní přístupy jsou používány vzácně [12], většinou jen při šíření nádoru mimo anatomické hranice nosohltanu [8]. Někteří autoři, vycházející ze skutečnosti, že maligní zvrat WT v karcinom či maligní lymfom je raritní událostí [26], se spokojují jen s histologizací tumoru [9, 11, 14], do jehož klinické diferenciální diagnózy patří především karcinom nosohltanu. Takovýto postup je namístě především tam, kde odstranění tumoru by v důsledku pooperačních jizevnatých změn vedlo k uzávěru faryngeálního ústí Eustachovy trubice.

Závěr

Warthinův tumor nosohltanu je velmi vzácnou afekcí, vycházející z malých slinných žláz této krajiny. Může způsobovat poruchy funkce Eustachovy trubice, často je však klinicky zcela němý a bývá odhalen náhodně při ORL vyšetření. Endoskopický, jakož i CT a MR nález jsou velmi chudé až negativní. Onkogeneze tohoto tumoru není zcela jasná. Terapií je chirurgické odstranění, které však při jeho zcela benigní povaze nemusí být úplné, v asymptomatických případech dostačuje bioptické ověření histopatologické diagnózy a sledování  pacienta.  

Grantová podpora

Práce byla podpořena institucionální podporou MZ ČR – RVO (FNOL 00098892) a interním grantem Univerzity Palackého v Olomouci IGA LF 2021-21.

Prohlášení o střetu zájmu

Autor práce prohlašuje, že v souvislosti s tématem, vznikem a publikací tohoto článku není ve střetu zájmů a vznik ani publikace článku nebyly podpořeny žádnou farmaceutickou firmou. Toto prohlášení se týká i všech spoluautorů.

ORCID autorů

I. Stárek ORCID 0000-0003-1207-6400,

Z. Horáková ORCID 0000-0002-3915-0968,

D. Skanderová ORCID 0000-0001-9106-8104.

Přijato k recenzi: 29. 11. 2022

Přijato k tisku: 3. 8. 2022

MU Dr. Zuzana Horáková, Ph.D.

Klinika otorinolaryngologie a chirurgie hlavy a krku

FN Olomouc

Zdravotníků 248/ 7

779 00 Olomouc

zuzana.horakova@fnol.cz

Otorinolaryngol Foniatr 2023; 72(3): 152– 156