Krátkodobé výsledky minimálne invazívnej korekcie pectus excavatum u dospelých pacientov

Overview

Úvod:
Pectus excavatum je najčastejšou vrodenou deformitou hrudnej steny. Postihuje približne jedného zo 400 až 1000 novorodencov. Operačná korekcia sa stala metódou voľby u pacientov, ktorí spĺňajú indikačné kritéria. Najčastejšie využívanými technikami sú modifikovaná Ravitchova korekcia (HMRR) a minimálne invazívna korekcia pectus excavatum (MIRPE), pričom druhá menovaná je považovaná za metódou voľby u detských pacientov. V dospelej populácii je otázka najvhodnejšej techniky predmetom diskusie v odborných kruhoch.

Metódy:
Autori práce retrospektívne vyhodnotili súbor 60 dospelých pacientov, ktorí absolvovali MIRPE v období od októbra 2010 do marca 2015. Preferovanou technikou na pracovisku autorov bola „short-bar“ technika s pravostrannou torakoskopickou asistenciou. Získané údaje vyhodnotili s pomocou štatistického softvéru SPSS^® verzia 21.0.0 (IBM, USA). Platnosť hypotéz a potvrdenie štatisticky významných vzťahov overili štatistickými testami. Klinické a demografické premenné sme vyhodnotili Studentovým t-testom pre parametrické dáta a Mann- Whitneyovým U-testom pre dáta neparametrické. Závislosť kvalitatívnych znakov boli otestované po zadaní do kontingenčných tabuliek pomocou Pearsonovho χ2 testu dobrej zhody. Za hladinu štatistickej významnosti sme zvolili p<0,05.

Výsledky:
V sledovanom období podstúpilo operačnú korekciu 45 mužov a 15 žien. Medián veku v súbore bol 24 rokov, bez štatisticky signifikantného rozdielu medzi mužmi (25 rokov) a ženami (23 rokov, p=0,368). Medián Hallerovho indexu v súbore bol 3,93, pričom mierne vyšší bol u ženských pacientov (p= 0,285). Asymetrická deformita bola prítomná u 20 pacientov (33 %), bez signifikantného rozdielu medzi pohlaviami (p=0,206). Medián dĺžky operačného výkonu v celom súbore pacientov bol 73 minút, pričom trvanie korekcie u mužov bolo mierne dlhšie (80 vs. 70 min, p=0,312). Dve dlahy sme implantovali 27 pacientom. Nezaznamenali sme pritom štatisticky signifikantný rozdiel medzi pohlaviami (p=0,454). Komplikácie boli prítomné u 15 pacientov (25 %), pričom sme nepotvrdili štatisticky signifikantný rozdiel podľa typu pohlavia (p=0,863), počtu implantovaných dláh (p=0,178) a tvaru deformity (p= 0,527). Najčastejšou komplikáciou boli recidivujúce ranové serómy u 6 pacientov (10 %). Medián pooperačnej hospitalizácie bol 5 dní, pričom sme nezaznamenali rozdiel medzi pohlaviami (p=0,653) a pacientami s rôznym počtom implantovaných dláh (p=0,600). Rehospitalizácia s potrebou ďaľšej chirurgickej intervencie bola indikovaná u 5 pacientov (8,3 %). Príčinou bola alergia na chróm (1×), ranová infekcia (1x) a recidivujúci seróm (3x) s potrebou V.A.C.^® terapie (KCI, USA).

Záver:
MIRPE je možné ponúknuť ako bezpečnú a efektívnu techniku pri korekcii pectus excavatum v dospelej populácii aj na pracovisku bez predchádzajúcich skúseností s týmto výkonom u detských pacientov.

Klíčová slova:
dospelí pacienti – MIRPE − pectus excavatum

ÚVOD

Pectus excavatum (ďalej PE) je najčastejšie operovanou vrodenou deformitou v humánnej medicíne. Tvorí necelých 90 % vrodených vývojových malformácii hrudníka [1]. Vyskytuje sa u jedného zo 400 až 1000 novorodencov, pričom jedinci mužského pohlavia bývajú postihnutí 4−9x častejšie [1,2]. Pacienti, ktorí spĺňajú indikačné kritéria môžu podstúpiť operačnú korekciu. Metódou voľby v detskej populácii je minimálne invazívna korekcia (ďalej MIRPE). Jej použitie v dospelej populácii je vzhľadom na rigiditu hrudníka považované za technicky náročnejšie a preto indikované selektívne. Pracovisko autorov poskytuje tento operačný výkon dospelým pacientom od konca roka 2010 a to bez predchádzajúcich skúseností s touto technikou u detských pacientov. Cieľom tejto práce bola retrospektívna analýza krátkodobých výsledkov MIRPE v ich súbore dospelých pacientov.

METÓDY

Súbor pacientov

V období 10/2010−03/2015 odoperovali technikou MIRPE na pracovisku autorov 82 pacientov. Kritéria dospelosti spĺňalo 60 pacientov. Indikáciou na korekciu bola primárna deformita u 57 pacientov a rekurencia PE u 3 pacientov (Obr. 1, 2) .

Do súboru boli zaradení všetci pacienti, ktorí spĺňali inklúzne kritéria (Tab. 1). Podmienkou výkonu bola prítomnosť ťažkej deformity (Hallerov index >3,2) v kombinácii s minimálne ďaľším kritériom a súhlas s operačným výkonom.

Pacienti absolvovali ambulantné vyšetrenie hrudníkovým chirurgom, RTG vyšetrenie hrudníka v dvoch projekciách, alebo natívne CT vyšetrenie hrudníka za účelom vyhodnotenia závažnosti deformity pomocou Hallerovho indexu (Obr. 3). U všetkých pacientov s recidívou nálezu sme indikovali CT hrudníka aj s 3D-CT zobrazením technikou VRT (Volume- rendering technique). Všetci pacienti absolvovali kľudové funkčné vyšetrenie, časť pacientov absolvovala pre potreby inej štúdie spiroergometrické vyšetrenie. Echokardiografické vyšetrenie sme u našich pacientov indikovali len selektívne. V období posledných dvoch rokov u všetkých pacientov indikujeme kožné testy za účelom vylúčenia alergie na zložky chirurgickej ocele.

MIRPE

Na pracovisku autorov je preferovaným operačným výkonom MIRPE v modifikácii „short-bar“ s pravostrannou torakoskopicky asistovanou preparáciou mediastína s intrapleurálnym uložením jednej až dvoch dláh z chirurgickej ocele (Obr. 4, 5, 6) [3]. V prípade dokázanej alergie na zložky chirurgickej ocele pacientom implantujeme individuálne zhotovenú predtvarovanú titánovú dlahu. Používame dlahy s laterálnym stabilizátorom, ktorý fixujeme u väčšiny pacientov na strane nedominantnej končatiny. Dlahy odstraňujeme po 4 rokoch. U všetkých pacientov zavádzame na konci výkonu do pravej pleurálnej dutiny hrudný drén, ktorý odstraňujeme v priebehu prvých 24 hodín od korekcie. Pacienti majú predoperačne zavedený epidurálny katéter za účelom epidurálnej analgézy. Operačnú korekciu na pracovisku autorov vykonávame prevažne po intubácii dvojlumenovou kanylou. V poslednom období preferenčne anesteziológovia využívajú optickú dvojlumenovú kanylu. Malá časť pacientov podstúpila výkon s optickou orotracheálnou kanylou s použitím endobronchiálneho blokera.

Štatistická analýza

Zdrojom údajov pre prácu bola zdravotná dokumentácia a výsledky zobrazovacích vyšetrení pacientov, ktorí podstúpili MIRPE. Údaje z databázy autori práce vyhodnotili s pomocou štatistických metód a s využitím štatistického softvéru SPSS®, verzia 21.0.0 (IBM, USA). Hodnota kvalitatívnych znakov bola určená pomocou absolútnych a relatívnych početností v percentách. Hodnoty kvantitatívnych znakov boli definované pomocou základných štatistických charakteristík (priemer, medián, smerodajná odchýlka, minimum, maximum). Platnosť hypotéz a potvrdenie štatisticky významných vzťahov boli overené štatistickými testami. Normálne rozdelenie nezávislých premenných bolo overené Shapiro-Wilkovým testom. Klinické a demografické premenné boli vyhodnotené Studentovým t-testom pre parametrické dáta a Mann- Whitney U-testom pre dáta neparametrické. Závislosti kvalitatívnych znakov boli otestované po zadaní do kontingenčných tabuliek pomocou Pearsonovho χ2 testu dobrej zhody. Za hladinu štatistickej významnosti sme zvolili p<0,05.

VÝSLEDKY

V sledovanom období podstúpilo operačnú korekciu 45 mužov a 15 žien s výsledným pomerom 3:1 v prospech mužského pohlavia. U 5 pacientov sme počas tejto periódy plánovane operačne odstránili hrudníkové dlahy. V jednom prípade bola indikovaná predčasná extrakcia dlahy. Medián veku súboru pacientov bol 23 rokov, pričom rozdiel medzi skupinou ženských a mužských pacientov nebol štatisticky signifikantný (medián 25 vs. 23 rokov, p= 0,368) (Tab. 2). Medián BMI z pohľadu kritérii WHO radil súbor do skupiny s normálnou hmotnosťou, pričom sme zaznamenali očakávané, signifikantne nižšie hodnoty BMI v prospech ženského pohlavia (medián 19 vs. 21, p=0,029).

Závažnosť deformity sme definovali pomocou Hallerovho indexu. Určili sme ho u 53 pacientov. Medián HI v súbore bol necelých 3,93, pričom v skupine žien bol mierne vyšší, avšak tento rozdiel nebol signifikantný (4,49 vs. 3,92, p=0,285). Asymetrická deformita rôznej závažnosti bola prítomná u 20 pacientov (33 %), bez signifikantného rozdielu medzi pohlaviami (p=0,206). Recidíva pectus excavatum bola indikačným kritériom u troch mužských pacientov. Medián dĺžky operačného výkonu v celom súbore pacientov bol necelých 78 minút. Operačný čas bol dlhší v skupine mužských pacientov, ale tento rozdiel nebol štatisticky signifikantný (80 vs. 70 min, p=0,312). Dve dlahy sme implantovali 27 pacientom. Nezaznamenali sme signifikantný rozdiel medzi pohlaviami (p=0,454). Medián operačného výkonu v skupine pacientov s jednou implantovanou dlahou bol o 7 minút kratší. Nezaznamenali sme štatisticky signifikantný rozdiel medzi pohlaviami (60 vs.70 min, p= 0,183). Komplikácie sme zaznamenali u 15 pacientov (25 %), pričom nebol prítomný štatisticky signifikantný rozdiel podľa typu pohlavia (p=0,863), počtu implantovaných dláh (p=0,178) a tvaru deformity (p=0,527). Najčastejšou komplikáciou boli recidivujúce ranové serómy (6x) (Tab. 3).

Medián dľžky pooperačnej hospitalizácie bol 5 dní, pričom sme nezaznamenali rozdiel medzi pohlaviami (p=0,653) a pacientami s rôznym počtom implantovaných dláh (p=0,600). Rehospitalizácia s potrebou ďaľšej chirurgickej intervencie bola potrebná u 5 pacientov. Príčinou bola alergia na chróm s potrebou extrakcie dlahy (1x), ranová infekcia (1x) a recidivujúci seróm (3x) s indikovanou V.A.C.^® terapiou (KCI, USA) (Graf 7).

DISKUSIA

Ideálny vek pre korekciu PE technikou MIRPE je obdobie tesne pred nástupom puberty [4]. Niektorí pacienti majú z rôznych dôvodov záujem o operačnú korekciu až po dovŕšení dospelého veku. Časť z nich dokonca udáva prítomnosť prvých subjektívnych príznakov až v 3. a 4. dekáde života [5]. V indikovaných prípadoch je možné aj u dospelých pacientov dosiahnúť operačnou korekciou ústup subjektívnych obtiaží, zvýšenie výkonnosti ich kardiovaskulárneho aparátu a zabezpečiť dobrý kozmetický výsledok [6]. Zástancovia MIRPE pritom poukazujú na výrazne kratší operačný čas, minimálne krvné straty a lepší výsledný efekt [6]. Pacienti v súbore autorov sa z pohľadu veku neodlišovali od podobne definovaných zahraničných súborov (Tab. 4). 10 % pacientov bolo starších ako 30 rokov, čo zodpovedá údajom z najväčšieho publikovaného zahraničného súboru dospelých pacientov (7 %) [7]. Najstarší pacient mal 51 rokov. V porovnaní s publikovanými údajmi sme zaznamenali vyšší relatívny počet žien, pričom celkový pomer mužov a žien v našom súbore bol 3:1.

Okrem očakávaného rozdielu v BMI sme nezaznamenali žiadny iný štatisticky signifikantný rozdiel medzi pohlaviami a to vrátane závažnosti deformity ako aj výskytu asymetrickej deformity. Relatívny počet pacientov s asymetrickou deformitou sa pohyboval medzi hodnotami uvádzanými v iných publikovaných zdrojoch (32 %−39 %) [8,9].

Trvanie MIRPE je závislé od počtu pacientov s dvomi a viacerými implantovanými dlahami a celkového objemu odoperovaných pacientov. Jednotlivé centrá sa výrazne odlišujú v zastúpení dospelých pacientov s dvomi dlahami (Tab. 4). Pravdepodobnosť potreby implantácie viac ako jednej dlahy stúpa s vekom pacientov, pričom u operantov starších ako 30 rokov sú dve dlahy indikované až v 60 % prípadov [7]. Pracovisko autorov implantovalo dve dlahy skoro polovici pacientov a s tým priamo súviseli mierne dlhšie operačné časy. V skupine pacientov nad 30 rokov sme dve dlahy zaviedli v 83 % prípadov. Za indikačné kritérium považujeme dlhé, rigídne, alebo asymetrické deformity a recidívu PE. Dve dlahy umožnia lepšie skorigovať deformitu a napomôžu rozložiť fyzikálne sily na hrudnej stene, čo by malo rezultovať v menšiu intenzitu pooperačnej bolesti [10]. Za dobrý orientačný predoperačný ukazovateľ pravdepodobnej potreby implantácie dvoch dláh považujeme vyšetrenie rigidity hrudnej steny pacienta pomocou Valsalvovho manévra. Pacient s elastickou hrudnou stenou je schopný počas tohto manévru z veľkej časti deformitu korigovať.

Hospitalizácia

Priemerná doba a medián pooperačnej hospitalizácie v súbore KHCH bola 5,4 resp. 5 dní. Celá doba hospitalizácie bola o deň dlhšia. Priemerné doby hospitalizácie resp. medián ich hodnôt v publikovaných súboroch sa pohybuje v rozpätí 6,1−9,3 dňa respektíve 3−7 dní (Tab. 4). Priemerná doba hospitalizácie pacientov v našom súbore patrila k tým kratším. Jej trvanie bolo skoro uniformné a bolo podmienené analgetickým režimom, ktorý sme postupne nastavili pre potreby našeho pracoviska. Súčasťou tohoto režimu bola epidurálna analgéza v trvaní 4 pooperačných dní, pričom prvé dva dni bola aplikovaná v kontinuálnom režime a druhé dva dni v režime bolusov. Pacienti preto skoro všetci odchádzali do domáceho ošetrenia 5. pooperačný deň po nastavení na perorálnu analgetickú terapiu.

Komplikácie

Relatívny počet komplikácii v súbore pacientov KHCH s MIRPE bol 25%. Zahraničné pracoviská uvádzajú relatívne široké rozpätie od necelých 5 % po 49 % (Tab. 4) [11,12]. Súbory jednotlivých centier sa odlišujú spektrom komplikácií. Pilegaard s Lichtom (2008) udávajú ako najčastejšiu komplikáciu chronické bolesti u 7 % pacientov. Dislokácia dlahy môže byť prítomná až u 25 % operantov [13]. Povrchová infekcia mäkkých tkanív bola prítomná v niektorých súboroch až v 22 % prípadov a serómy u necelých 10 % pacientov [14]. Fluidotorax bol indikáciou na drenáž u 12 % operantov [15]. V súbore KHCH tvorili protrahované ranové serómy 10 % komplikácií, ktoré boli častejšie na strane umiestneného stabilizátora. V 3 % prípadov to bola ranová infekcia a fluidotorax indikovaný na drenáž. V našom súbore sme zaznamenali dislokáciu dlahy len u necelých 2 % pacientov a tento nález si nevyžiadal reoperáciu. Predpokladáme, že tento nízky výskyt je výsledkom používania „short- bar techniky“, pri ktorej umiestňujeme stabilizátor na ventrálny priebeh hrudnej steny tesne laterálne od miesta, kde dlaha vychádza z intrapleurálneho priestoru cez hrudnú stenu. Tento spôsob zabraňuje rotácii dlahy. Za najzávažnejšiu komplikáciu v našom súbore považujeme alergiu na zložku dlahy. Alergia na zložky chirurgickej ocele sa môže prejaviť patologickým exantémom, recidivujúcim fluidotoraxom a poruchou hojenia operačných rán [16]. U jednej našej pacientky s recidivujúcim serómom a rozpadom operačnej rany bez záchytu patologického bakteriálneho agens sme alergologickým vyšetrením potvrdili alergiu na chróm. U pacientky sme preto indikovali extrakciu dlahy. V súčasnosti absolvujú všetci pacienti predoperačne kožné testy za účelom vylúčenia senzitivity na nikel a chróm. Predoperačne sa nám pri dodržaní tohoto postupu podarilo potvrdiť alergiu na zložky chirurgickej ocele u ďaľších 6 pacientov bez rozdielu veku (6/82, 7,3 %). V prípade pozitívneho kožného testu sme preto u pacientov indikovali CT hrudníka v expíriu, na základe ktorého producent dláh zabezpečil individuálne zhotovené predtvarované titánové dlahy.

Rehospitalizácia s potrebou operačnej revízie bola indikovaná u 5 dospelých pacientov (8,3 %). Príčinou ich hospitalizácie bol operačný výkon: extrakcia dlahy pre alergiu na chróm (1x), extrakcia stabilizátora pre protrahovaný seróm (1x), a podtlakové hojenie operačných rán pomocou V.A.C.^® (KCI, USA) pre seróm (2x) a absces v operačnej rane (1x). Počet reoperácii v publikovaných zdrojoch sa pohybuje medzi 7 % až 11,5 % pacientov [3,8,14].

Etiopatogenéza protrahovaných serómov bola nejasná. Prestali sme preto použivať fixačné stehy z nevstrebateľného materiálu, postupne sme zmenšovali rozsah disekcie mäkkých tkanív pri preparácii. U všetkých pacientov sme vylúčili alergickú reakciu a ranovú infekciu. Metóda voľby u dospelých pacientov je v súčasnosti stále nezodpovedanou otázkou. Napriek stúpajúcemu počtu dospelých pacientov, ktorí podstúpia korekciu technikou MIRPE chýba jednoznačný dôkaz o jej výhodnosti oproti otvorenej operácii (modifikovaná Ravitchova korekcia) z pohľadu medicíny založenej na dôkazoch.

Podľa dostupných údajov ponúkajú obidve techniky zhodné zlepšenie subjektívnych obtiaží pacientov, výkonnosti kardiovaskulárneho aparátu a zhodné percento komplikácií [6]. Pri porovnaní výsledkov pracovísk s veľkými súbormi dospelých a detských pacientov môžeme potvrdiť, že v súčasnosti sa obidve techniky neodlišujú v počte komplikácií a dobe hospitalizácie.

V prospech MIRPE hovoria výrazne kratšie operačné časy (29 vs. 191 minút) [17,18]. Carvalho s kolektívom (2014) z Cochrane Library však dospeli k názoru, že vzhľadom na chýbajúce multicentrické randomizované štúdie v súčasnosti nie je možné určiť, ktorá z korekčných techník je najvhodnejšou voľbou pre pacienta s PE [19].

ZÁVER

Po vyhodnotení súboru pacientov KHCH odoperovaných technikou MIRPE sme dospeli k záveru, že napriek minimálnym skúsenostiam s detskými pacientami vieme na základe porovnania s publikovanými údajmi ponúknuť dospelým pacientom bezpečnú a efektívnu techniku korekcie pectus excavatum. Napriek tomu však zostáva nezodpovedaná otázka, ktorá z dvoch najpoužívanejších techník je vhodnejšia pre dospelého pacienta. Prospektívne multicentrické randomizované štúdie by z pohľadu medicíny založenej na dôkazoch mohli poukázať na metódu voľby, z viacerých dôvodov je však problematické zostaviť súbor pacientov pre tento typ štúdií. V súčasnej dobe má laická verejnosť dobrý prístup k informáciam o aktuálnych trendoch korekcie PE. Nábor pacientov do randomizovanej štúdie s cieľom porovnania modifikovanej Ravitchovej korekcie a minimálne invazívnej korekcie je preto problematický. 

Poďakovanie

Prvý autor práce by rád vyslovil poďakovanie kolektívu pracovníkov z Kliniky dětskej chirurgie 2. LFUK a FN Motol v Prahe a menovite prednostovi pracoviska profesorovi MUDr. Jiřímu Šnajdaufovi, CSc. a MUDr. Martinovi Vyhnánkovi za neoceniteľnú pomoc pri získaní praktických a teoretických znalostí s technikou MIRPE.

Konflikt záujmov

Autori článku vyhlasujú, že nie sú v súvislosti so vznikom tohto článku v konflikte záujmov a že tento článok nebol publikovaný v žiadnom inom časopise.

MUDr. Martin Lučenič

Drotárska cesta 90

811 02 Bratislava

e-mail: martinlucenic@gmail.com