Pľúcna pneumatokéla u dospelého pacienta – kazuistika

Lung pneumatocele in adult patient – case report

Lung pneumatoceles are characterized by a thin-walled air-filled cavity present in lung parenchyma. Mostly they are the result of acute bronchopneumonia after spontaneous drainage of altered lung parenchyma with subsequent development and progression of cavities due to ventile mechanism. This disease is more prevalent in infants and young children, it is rather rare in adults. In the present case report, videothoracoscopy resection of lung pneumatocele of the right lower lobe was performed a 43-years old man. The operation was indicated for the presence of chronic persisting and progressing pneumatocele as a preventive measure of pneumatocele complications.

Key words:
lung pneumatocele

Autoři: Anton Dzian ¹ ; I. Fúčela ¹; J. Hamžík ¹; Z. Huťka ²; P. Stiegler ¹
Působiště autorů: Klinika hrudníkovej chirurgie JLF UK a UN Martin, prednosta: Doc. MUDr. J. Hamžík, PhD. ¹; Ústav patologickej anatómie JLF UK a UN Martin, vedúci: Prof. MUDr. L. Plank, CSc. ²
Vyšlo v časopise: Rozhl. Chir., 2012, roč. 91, č. 12, s. 679-682.
Kategorie: Kazuistika

Souhrn

Pľúcne pneumatokély sú charakterizované tenkostennou vzduchom naplnenou dutinou prítomnou v pľúcnom parenchýme. Prevažne ide o následok akútnej bronchopneumónie, po spontánnom vydrénovaní alterovaného pľúcneho parenchýmu s následným vznikom a progresiou dutiny v dôsledku ventilového mechanizmu. Častejšie ide o ochorenie dojčiat a malých detí, u dospelých sa vyskytuje zriedkavo. V predkladanej kazuistike bola u 43ročného muža zrealizovaná resekčná liečba pneumatokély dolného laloka pravých pľúc. Výkon bol indikovaný pre prítomnosť chronicky perzistujúcej a veľkostne progredujúcej pneumatokély a ako preventívne opatrenie vzniku komplikácií pneumatokély.

Kľúčové slová:
pľúcna pneumatokéla

Úvod

Pľúcne pneumatokély (pneumatocele, pneumocele) sú tenkostenné, vzduchom naplnené cysty v pľúcnom parenchýme. Pod pojmom pneumatokély sa skrýva viac patologických stavov, ktoré sú charakterizované tenkostennou vzduchom naplnenou dutinou (aerocele) alebo herniáciou pľúcneho parenchýmu v užšom slova zmysle (pneumocele) – ako prítomnosť pľúcneho parenchýmu mimo klasickú pleurálnu dutinu napr. v stene hrudnej, mäkkých štruktúrach krku alebo dutine brušnej (hernie pľúcneho parenchýmu). Prezentovaný prípad je príkladom tenkostennej vzduchom naplnenej dutiny (aerocele) v pľúcnom parenchýme, ktorá však môže mať aj inú lokalizáciu (larynx, trachea, skrótum, mozog a iné). V pľúcach najčastejšie vznikajú ako následok akútnej stafylokokovej bronchopneumónie a to najmä u dojčiat a malých detí. U dospelých sú zriedka popisované. V etiopatogenéze je nutné uvažovať o dutine, zväčša následnom ventilovom mechanizme (po vyprázdnení dutiny) a komunikácii s vonkajším prostredím. Dutina môže byť výsledkom alterácie tkaniva (zápal, trauma, iná alterácia) alebo vývojovou chybou.

Kazuistika

Išlo o 43ročného muža, ktorý pred 2 rokmi prekonal bronchopneumóniu (bez mikrobiologického záchytu). Posledný rok bol pacient v sledovaní pneumológa, nakoľko začal trpieť výraznými epizódami suchého, neproduktívneho kašľa, ktoré ho výrazne obťažovali, taktiež ešte prekonal ďalšiu bronchopneumóniu (ako komplikáciu chrípky, mikrobiologicky zo spúta Streptococcus pneumonie). Na RTG a CT bola verifikovaná pneumatokéla dolného laloka pravých pľúc (v čase diagnózy veľkosť cca 4 cm). Spirometricky bol pacient bez obštrukčnej a reštrikčnej ventilačnej poruchy. Napriek symptomatickej liečbe jeho ťažkosti neprestávali, na kontrolnom RTG a CT došlo k veľkostnej progresii nálezu. Pacient bol odoslaný na pracovisko hrudníkovej chirurgie k zváženiu operačnej liečby. Na RTG hrudníka bola prítomná v pravom kostofrenickom uhle tenkostenná transparencia okrúhleho tvaru priemeru cca 6 cm; ostatný pľúcny parenchým bol bez infiltratívnych zmien. (Obr. 1) Na kontrolnom CT hrudníka (Obr. 2) bola popísaná rastová progresia pneumatokély: v 10 segmente vpravo tenkostenné ložisko vyplnené vzduchom veľkosti do 7 cm, bez prítomnosti patologického obsahu, mediastinum bez lymfadenopatie. Pre prolongovanie symptómov, veľkostnú progresiu a hroziacu ruptúru tenkej steny nasadajúcej tesne subpleurálne sme indikovali resekčnú liečbu. Zrealizovali sme pravostrannú videotorakoskopiu s klinovitou resekciou pneumatokély s okolitým pľúcnym parenchýmom pomocou endostaplerov. Makroskopicky išlo o ovoidnú tenkostennú intrapulmonálnu dutinu o maximálnom priemere do 7 cm, bez zreteľného pevného alebo tekutého obsahu. Na jemne vyklenutom povrchu na ploche cca 3 x 3,5 cm bola prítomná šedobelavá, mierne zhrubnutá a nevýrazne prekrvácaná pleura. (Obr. 3, 4) Ostatná stena dutiny bola tenká, presvitala ňou nápadnejšia vaskulatúra, bez zjavnej komunikácie s bronchiálnym stromom. Mikroskopicky bola stena pneumatokély hrúbky cca 0,2 mm (Obr. 5a), bola len fokálne a minimálne chronicky zápalovo celulizovaná, a tvorená úzkym pásom bohato tenkostenne vaskularizovaného fibrohistiocytárneho tkaniva separovaného tenkou fibróznou kapsulou (Obr. 5b). V blízkom okolí, v stene a intraluminálne boli prítomné aj ojedinelé obrovské viacjaderné bunky a cholesterolové granulómy (Obr. 5c), čerstvé extravazáty a miestami zvýraznená siderofágická reakcia (Obr. 5d). Ďalej boli v stene iba ojedinelé snopce hladkej svaloviny, pričom prítomnosť chrupky alebo bronchiálnych žliazok nebola v náhodných rezoch zistená. Epiteliálny kryt bol variabilný a prevažne tvorený plochým atrofizujúcim, kubickým, nízkym cylindrickým ako aj klasickým respiračným cylindrickým epitelom s riasinkami (Obr. 5e), v tesnej blízkosti steny boli prítomné paralelne s povrchom uložené drobné bronchy (Obr. 5f).

RTG hrudníka s prítomnou tenkostennou transparenciou okrúhleho tvaru v pravom kostofrenickom uhle
Fig. 1: X-ray of the chest with thin-walled transparency of round shape in the right costophrenic angle — Obr. 1. RTG hrudníka s prítomnou tenkostennou transparenciou okrúhleho tvaru v pravom kostofrenickom uhle Fig. 1: X-ray of the chest with thin-walled transparency of round shape in the right costophrenic angle

CT hrudníka – v 10 segmente vpravo prítomné tenkostenné ložisko vyplnené vzduchom veľkosti do 7 cm, bez prítomnosti patologického obsahu, mediastinum bez lymfadenopatie
Fig. 2: CT of the chest – in segment 10 on the right side there is a thin-walled deposit filled with air, the size up to 7 cm, without a presence of pathologic content, mediastinum without lymphadenopathy — Obr. 2. CT hrudníka – v 10 segmente vpravo prítomné tenkostenné ložisko vyplnené vzduchom veľkosti do 7 cm, bez prítomnosti patologického obsahu, mediastinum bez lymfadenopatie Fig. 2: CT of the chest – in segment 10 on the right side there is a thin-walled deposit filled with air, the size up to 7 cm, without a presence of pathologic content, mediastinum without lymphadenopathy

Peroperačný nález pneumatokély v dolnom laloku pravých pľúc
Fig. 3: Perioperative finding of pneumatocele in the lower lobe of the right lung — **Obr. 3. Peroperačný nález pneumatokély v dolnom laloku pravých pľúc Fig. 3: Perioperative finding of pneumatocele in the lower lobe of the right lung**

Resekát z dolného laloka pravých pľúc s prítomnou tenkostennou pneumatokélou veľkosti v priemere maximálne do 6 cm
Fig. 4: Resected part of the lower lobe of the right lung with present thin-walled pneumatocele, maximum size in diameter up to 6 cm — Obr. 4. Resekát z dolného laloka pravých pľúc s prítomnou tenkostennou pneumatokélou veľkosti v priemere maximálne do 6 cm Fig. 4: Resected part of the lower lobe of the right lung with present thin-walled pneumatocele, maximum size in diameter up to 6 cm

a) Celkový pohľad na časť steny v subpleurálnej lokalizácii (HE; obj. 2x)
a) Overall view of the part of the wall in subpleural localization (HE; obj. 2x) — **a) Celkový pohľad na časť steny v subpleurálnej lokalizácii (HE; obj. 2x) a) Overall view of the part of the wall in subpleural localization (HE; obj. 2x)**

b) Časť steny s čerstvými extravazátmi, siderofágickou reakciou, dilatovanými povrchovými tenkostennými cievami a úzkym pásom fibrózy (Massonov trichróm; obj. 10x)
b) Part of the wall with fresh extravasation, reaction of siderophages, dilated superficial thin-walled vessels and narrow strip of fibrosis (Masson trichrome; obj. 10x) — b) Časť steny s čerstvými extravazátmi, siderofágickou reakciou, dilatovanými povrchovými tenkostennými cievami a úzkym pásom fibrózy (Massonov trichróm; obj. 10x) b) Part of the wall with fresh extravasation, reaction of siderophages, dilated superficial thin-walled vessels and narrow strip of fibrosis (Masson trichrome; obj. 10x)

c) Intraluminózna obrovskobunková a intraparenchymatózna obrovskobunková reakcia s kryštálmi cholesterolu (PAS reakcia; obj. 40x)
c) Intraluminal giant cell and intraparenchymatous giant cell reaction with cholesterol crystals (PAS reaction, obj. 40x) — c) Intraluminózna obrovskobunková a intraparenchymatózna obrovskobunková reakcia s kryštálmi cholesterolu (PAS reakcia; obj. 40x) c) Intraluminal giant cell and intraparenchymatous giant cell reaction with cholesterol crystals (PAS reaction, obj. 40x)

d) Ložiská siderofágov v stene pneumatokély (Perlsova metóda dôkazu železa; obj. 20x)
d) Deposites of siderophages in the wall of pneumatocele (Perls method of proving the presence of iron; obj. 20x) — d) Ložiská siderofágov v stene pneumatokély (Perlsova metóda dôkazu železa; obj. 20x) d) Deposites of siderophages in the wall of pneumatocele (Perls method of proving the presence of iron; obj. 20x)

e) Časť povrchu krytá respiračným cylindrickým epitelom s riasinkami. (Giemsa; obj. 40x)
e) Part of the surface covered by respiratory cyllindric ciliated epithelium (Giemsa; obj. 40x) — **e) Časť povrchu krytá respiračným cylindrickým epitelom s riasinkami. (Giemsa; obj. 40x) e) Part of the surface covered by respiratory cyllindric ciliated epithelium (Giemsa; obj. 40x)**

f) Paralelne uložený drobný bronchus, nevýrazná fokálna chronická zápalová celulizácia a nepravidelný epiteliálny kryt. (Giemsa; obj. 20x)
f) Parallely placed small bronchus, weak focal chronic inflammatory cellularization and irregular epithelial cover (Giemsa; obj. 20x)
Obr. 5: Histológia
Fig. 5: Histology — f) Paralelne uložený drobný bronchus, nevýrazná fokálna chronická zápalová celulizácia a nepravidelný epiteliálny kryt. (Giemsa; obj. 20x) f) Parallely placed small bronchus, weak focal chronic inflammatory cellularization and irregular epithelial cover (Giemsa; obj. 20x) Obr. 5: Histológia Fig. 5: Histology

Pooperačný priebeh u pacienta bol nekomplikovaný, pľúcny parenchým sa kompletne rozvinul, bez pneumotoraxu, hrudníkový drén bol na 3. pooperačný deň extrahovaný. Pacient bol na 5. pooperačný deň prepustený do ambulantnej starostlivosti. Pri kontrole o mesiac bol bez ťažkostí.

Diskusia

Pneumatokéla v pľúcnom parenchýme je veľmi zriedkavá klinická jednotka, väčšina publikovaných údajov je formou sporadických kazuistík. Vyvíja sa ako komplikácia akútnej pľúcnej infekcie. Najčastejšie ide o stafylokokovú bronchopneumóniu (často v asociácii s Buckley-Job syndrómom – hyperimmunoglobulinemia E). Z iných mikrobiologických agensov sú popisované Streptococcus pneumoniae, Haemophilus influenzae, E. coli, S. pyogenes, Serratia marcescens, K. pneumoniae, adenovirus, M. tuberculosis a Pneumocystis jiroveci. Trauma, otrava uhľovodíkmi, ventilácia pozitívnym tlakom sú tiež popisované ako možné príčiny nasledovnej tvorby pneumatokély. Známou príčinou formácie pneumatokély u dospelých je aj infekcia Pneumocystis carinii [1]. Najpravdepodobnejšie sa pneumatokéla formuje spontánnym vydrénovaním nekrotického pľúcneho parenchýmu. Veľkostná progresia je následne spôsobená ventilovou bronchiálnou alebo bronchiolárnou obštrukciu v dôsledku tlaku susediacich pneumatokél na bronchus, bronchioly alebo ich intraluminálnym zápalovým exsudátom [2].

Mikromorfológia tejto vzduchom naplnenej dutiny bližšie nespresňuje jej pôvod a nemožno ju zaradiť ku klasickému bulóznemu emfyzému, vakovitým bronchiektáziám, bronchogénnym cystám, cystickej adenomatóznej malformácii, infekciám (pneumokoková, stafylokoková, iné pneumónie vrátane TBC) alebo pľúcnej sekvestrácii. Mikroskopický obraz však nie je pre pneumatokélu ničím špecifický.

Na pneumatokélu zväčša upozorní pneumológ po zhodnotení zobrazovacích vyšetrení a priebehu ochorenia. Základným zobrazovacím vyšetrením je RTG hrudníka, CT pomáha v diferenciálnej diagnostike. Vo väčšine prípadov je pneumatokéla asymptomatická a spontánne sa vyhojí, zriedka prechádza do chronicity [3, 4]. V týchto prípadoch si pneumatokéla vyžaduje sledovanie. Symptómami sa pneumatokéla môže prejaviť v dôsledku útlaku pľúcneho parenchýmu alebo mediastina pri jej extenzívnom zväčšovaní, alebo pri jej komplikáciách. Komplikácie pneumatokély sú tenzná pneumatokéla, ruptúra s následným pneumotoraxom, perzistujúca bronchopleurálna fistula po drenáži alebo sekundárna infekcia, absces. Tieto často akútne stavy si vyžadujú adekvátnu liečbu. Pre malý počet prípadov nie sú zadefinované štandardné terapeutické postupy. Vo väčšine publikovaných prípadov bola metódou voľby v akútnom štádiu komplikovanej pneumatokély klasická alebo transtorakálna CT navigovaná drenáž [5, 6]. Pri zápalových komplikáciách je nevyhnutná antibiotická liečba. V prípade zlyhania drenážnej liečby (pri perzistencii bronchopleurálnej fistuly, nemožnosti úplného vydrénovania abscesu, vznik empyému) je nutná chirurgická liečba (torakotómia, resekcia postihnutého pľúcneho parenchýmu, toaleta, drenáž) [7, 8].

U prezentovaného pacienta sme zvolili chirurgickú resekčnú liečbu, nakoľko išlo o chronicky perzistujúcu a veľkostne progredujúcu subpleurálnu pneumatokélu s prítomnosťou klinických symptómov, ktoré výrazne obťažovali pacienta. Výkon bol indikovaný tiež ako preventívne opatrenie vzniku komplikácií pneumatokély – v našom prípade hroziaci PNO. Tenká stena predisponovala k ruptúre, pričom riziko tejto komplikácie zvyšovali záchvaty kašľa. Pri recidivujúcej bronchopneumónii mohlo dôjsť k sekundárnej infekcii pneumatokély. Operácia a pooperačné obdobie boli nekomplikované. Operačná liečba mala dobrý efekt, u pacienta úplne vymizli záchvaty úporného kašľa.

Záver

Na základe predloženej kazuistiky možno konštatovať, že chirurgickú liečbu pľúcnej pneumatokély u dospelých je vhodné zvážiť, okrem akútne komplikovaných stavov pri prítomnosti symptómov súvisiacich s týmto zriedkavým ochorením, taktiež pri chronických pneumatokélach s postupnou rastovou progresiou a pri stavoch kde možno predpokladať skorý vznik komplikácií vyplývajúcich z prítomnosti týchto tenkostenných, vzduchom naplnených cýst v pľúcnom parenchýme.

MUDr. Anton Dzian, PhD.

Klinika hrudníkovej chirurgie JLF UK a UN Martin

Kollárova 2

036 59 Martin

e-mail: anton.dzian@gmail.com

Zdroje

1. Puri MM, Srivastava A, Jain AK, Behera D. Pneumatocele formation in adult Escherichia coli pneumonia. Ann Thorac Med 2011;6:101–2.

2. Quigley MJ, Fraser RS. Pulmonary pneumatocele: pathology and pathogenesis. AJR Am J Roentgenol 1988;150:1275–1277.

3. Liddle HV. Chronic Post-Staphylococcic Pneumatocele: Report of a Case. Dis Chest 1964; 45:103–106.

4. McGarry T, Giosa R, Rohman M, Huang CT. Pneumatocele formation in adult pneumonia. Chest 1987;92:717–720.

5. Zuhdi MK, Spear RM, Worthen HM, Peterson BM. Percutaneous catheter drainage of tension pneumatocele, secondarily infected pneumatocele and lung abscess in children. Crit Care Med 1996;24:330–3.

6. Erasmus JJ, McAdams HP, Rossi S, Kelly MJ. Interventional chest radiology: percutaneous management of intrapulmonary air and fluid collections. Radiol Clin North Am 2000;38:385–93.

7. DiBardino DJ, Espada R, Seu P, Goss JA. Management of complicated pneumatocele. J Thorac Cardiovasc Surg 2003;126: 859–861.

8. Wu MH, Tseng YL, Lai WW. Surgical treatment of pediatric lung abscess. Pediatr Surg Int 1997;12:293–5.