Netraumatická rinolikvorea

Non-tramatic Rhinorrhea

Non-traumatic cerebrospinal fluid rhinorrhea represents less than 5% of cases of cerebrospinal fistula. It is most common in the area of lamina cribrosa. Diagnosis includes imaging examinations, especially CT cisternography, but rhino-endoscopic examination is essential. The treatment is mostly surgical, consists of closing the defect of dura mater – duraplasty. We present a case report of a 46-year old patient with a non-traumatic cerebrospinal fluid rhinorrhea, which underwent endonasal endoscopic surgery at our department. One year after surgery the patient is without signs of recurrence of cerebrospinal fluid rhinorrhea.

Keywords:
cerebrospinal fluid rhinorrhea, cerebrospinal fistula, duraplasty

Autoři: E. Melicherčíková; G. Bugová; M. Lisý; A. Hajtman
Působiště autorů: Klinika otorinolaryngológie a chirurgie hlavy a krku, Jeseniova lekárska fakulta Univerzity Komenského, Univerzitná nemocnica v Martine
Vyšlo v časopise: Otorinolaryngol Foniatr, 66, 2017, No. 3, pp. 141-143.
Kategorie: Kazuistika

Souhrn

Netraumatická rinolikvorea sa vyskytuje u menej ako 5 % pacientov s cerebrospinálnou fistulou. Najčastejšie sa vyskytuje v oblasti čuchovej platničky. Diagnostika zahrňuje zobrazovacie vyšetrenia, predovšetkým CT cisternografiu, zásadný význam má však rinoendoskopické vyšetrenie. Liečba je takmer vždy chirurgická, spočíva v uzavretí defektu tvrdej pleny-duroplastike. Prezentujeme kazuistiku 46-ročnej pacientky s netraumatickou rinolikvoreou, ktorá bola na našom pracovisku operovaná endoskopickým endonazálnym prístupom. Rok od operácie je chorá bez známok recidívy rinolikvorey.

KĽÚČOVÉ SLOVÁ:
rinolikvorea, cerebrospinálna fistula, duroplastika

ÚVOD

Rinolikvorea sa prejavuje intermitentným, alebo permanentným vytekaním likvoru z likvorového priestoru cez nosovú dutinu. Netraumatická rinolikvorea sa vyskytuje u menej ako 5 % chorých s cerebrospinálnou fistulou. Vzniká ako dôsledok patologickej deštrukcie ložiskovej oblasti na báze lebky, čo vedie k penetrácii tvrdej pleny (napr. pri hydrocefale, vrodených deformitách bázy lebky, meningokéle, tumoroch mozgu, osteomyelitíde). Raritne sa príčina netraumatických likvoreí nenájde, vtedy sa definuje ako spontánna likvorea (3, 6, 11). Najčastejšie sa netraumatická rinolikvorea vyskytuje v oblasti čuchovej platničky a stropu etmoidov (10). Diagnostika likvorey predstavuje závažný interdisciplinárny problém. V súčasnosti sa ako štandardná metóda pre dôkaz likvoru akceptuje imunoefelometrické stanovenie koncentrácie beta- trace proteínu (BTP) a beta-2 transferínu. Stanovenie pomeru albumín/prealbumín a koncentrácie glukózy je len orientačné a málo dôkazné (1, 8). Zo zobrazovacích metód sa využíva HRCT, CT-cisternografia a MRI. Zásadný význam pre určenie lokalizácie cerebrospinálnej fistuly má rinoendoskopické vyšetrenie. Veľmi účinné a najspoľahlivejšie vyšetrenie pri lokalizácii fistuly je intratekálne podanie nátrium-fluoresceínu. Liečba je takmer vždy chirurgická, vykonáva sa duroplastika. Využívajú sa extra a intrakraniálne chirurgické prístupy. Intrakraniálny prístup vyžaduje kraniotómiu, výhodou je široký prístup k defektu tvrdej pleny, nevýhodou je vysoká morbidita spojená s ireverzibilnou stratou čuchu. Úspešnosť uzáveru fistuly intrakraniálnym prístupom je 90-100%, využíva sa epikraniálny lalok, umelá tvrdá plena, alebo fascia. Extrakraniálny prístup sa rozlišuje na externý a endonazálny endoskopický prístup. U obidvoch metód sa využíva tzv.“sendvičová“ technika. Prvá vrstva fascie sa vkladá intradurálne (inlay), pôsobí ako plombáž defektu, následne sa intrakraniálne a extradurálne (underlay) vkladá druhá vrstva fascie. Medzi obidve vrstvy sa aplikuje tkanivové lepidlo. Ďalšia vrstva fascie sa prikladá extrakraniálne a fixuje tkanivovým lepidlom (overlay). Externý prístup sa využíva pri defekte zadnej steny čelovej dutiny, endoskopický endonazálny prístup sa volí pri defekte v oblasti rinobázy, eventuálne pri uzávere likvorey klinovej dutiny. Endoskopické endonazálne techniky umožňujú dokonalú vizualizáciu defektu tvrdej pleny s 90% úspešnosťou uzáveru fistuly (4, 7).

Kazuistika

46-ročná pacientka v anamnéze uvádzala 4-mesiace trvajúci výtok čírej tekutiny z nosovej dutiny vpravo bez predchádzajúceho úrazu v oblasti hlavy. Chorá sa neliečila na žiadne ochorenie. Pri vstupnom vyšetrení prednou rinoskopiou zistená fyziologická konfigurácia nosových mušlí, pri predklone hlavy zistený výtok bezfarebnej nezapáchajúcej tekutiny z nosovej dutiny vpravo. Materiál vyšetrený biochemicky, s koncentráciou glukózy 3,3 mmol/l. Vykonané CT vyšetrenie prinosových dutín s nálezom „iba“ zhrubnutej sliznice v etmoidoch vpravo. Doplnená CT cisternografia, po podaní kontrastnej látky Visiopaque sa zobrazovacím vyšetrením zistil únik kontrastne opacifikovaného likvoru do oblastí predných etmoidálnych celúl vpravo, ktoré boli naplnené likvorom v rozsahu 13x16x10 mm, komunikácia s intrakrániom opisovaná v pravej časti lamina cribrosa (obr. 1). Ostatný skelet lebky bol bez jednoznačných deštruktívnych či expanzívnych zmien. Ďalšie prinosové dutiny boli bez patologického obsahu. Indikovaná bola FESS s duroplastikou. Vpravo vykonaná infundibulotómia, etmoidektómia, uvoľnený nasofrontálny recessus. Klenba etmoidov bola celistvá, rima olfaktoria a recessus sphenoetmoidalis boli voľné. Na lamella lateralis laminae cribriformis mediálne od stropu etmoidov asi 15 mm kaudálne bol identifikovaný únik mozgovomiešneho moku. Resekovaný úpon strednej lastúry, okolie defektu bolo očistené od sliznice a do defektu bol aplikovaný duraform (kolagénová, biokompatibilná náhrada tvrdej pleny), fixovaný tkanivovým lepidlom Beriplast P Combi-Set. Následne bola priložená očistená sliznica, vložený gelaspon a mastná tamponáda etmoidov a merocelová tamponáda spoločného nosového priechodu. Na záver neurochirurg vykonal odľahčovaciu externú lumbálnu drenáž. Pooperačne pacientka dodržiavala kľudový režim v horizontálnej polohe tela so zvýšenou polohou hlavy, dostávala parenterálne antibiotiká prechádzajúce cez hematoencefalickú bariéru. Na 4. pooperačný deň sa chorá sťažovala na bolesť hlavy a bolesť v lumbálnej oblasti. Vyšetrená neurológom, ktorý stav zhodnotil ako postpunkčnú cefaleu, cervikokraniálny syndróm a postprocedurálny vertebrogénny lumbosakrálny algický syndróm bez radikulárneho syndrómu, ktorý sa po analgetickej a spazmolytickej liečbe zlepšil.

**Obr. 1. CT cisternografia predoperačne – vľavo koronárny rez, vpravo axiálny rez (poloha pacientky tvárou nadol pre zobrazenie leaku kontrastnej látky).**

Na 6. pooperačný deň odstránená tamponáda spoločného nosového priechodu vpravo. Na 12. pooperačný deň odstránená tamponáda stredného nosového priechodu vpravo a zrušená externá lumbálna drenáž. Pacientke vykonaná kontrolná rinoendoskopia, pri ktorej sa výtok mozgovomiešneho moku z nosovej dutiny vpravo nezistil. Afebrilná a kardiopulmonálne kompenzovaná bola prepustená do ambulantnej starostlivosti. Pri kontrole o 10 dní od odstránenia tamponády stredného nosového priechodu pacientka nemala výtok tekutiny z nosovej dutiny vpravo, bolesti hlavy negovala. Rok od operačného výkonu vykonaná ORL kontrola, pacientka nemá žiadne ťažkosti, výtok z nosovej dutiny nepozoruje. Miesto duroplastiky je preepitelizované, bledé, zahojené, bez známok likvorey (obr.2, obr. 3).

**Obr. 2. Rinoendoskopický pohľad rok od operácie, č. 1 - miesto duroplastiky, č. 2 - časť resekovanej strednej nosovej mušle.**

DISKUSIA

Diagnostika likvorey predstavuje závažný problém v neurológii, neurochirurgii a ORL. Jediným príznakom netraumatickej rinolikvorey býva intermitentný výtok čírej tekutiny z nosovej dutiny, občas má pacient bolesť hlavy, vomitus a anosmiu. Niekedy na dehiscenciu dura mater upozornia až vnútrolebečné komplikácie i recidivujúce meningitídy. Častejšie sa vyskytuje u žien, najmä vo veku nad 30 rokov (9, 10). Diagnostika pomocou hodnotenia biochemických parametrov, t.j. glukózy, kália, celkovej bielkoviny, chloridov, diagnózu likvorey spoľahlivo neumožňuje. Štandardná metóda pre svoju senzitivitu je imunoefelometrické stanovenie koncentrácie BTP a beta-2 transferínu v príslušnom biologickom materiáli. BTP sa produkuje intratekálne, hlavne v chorioidálnom plexe a leptomeningoch. Jeho koncentrácia v likvore (15 mg/l) je asi 30x vyššia ako v sére, a preto je výborný marker likvorey (2, 5, 8). K diagnostike prispieva najmä CT cisternografia, HRCT a MRI. Zásadný význam pre určenie lokalizácie fistuly má rinoendoskopické vyšetrenie. Veľmi účinné a najspoľahlivejšie vyšetrenie pri lokalizácii fistul je intratekálne podanie nátrium-fluoresceínu. Liečba je prevažne chirurgická. Preferuje sa endoskopický endonazálny prístup a chirurgický uzáver defektu dura mater – duroplastika pod ATB clonou (3, 4, 7). Na plombáž likvorovej fistuly sa využíva tzv.“sendvičová“ technika. Intrakraniálne, intra a extradurálne sa vkladá fasciálny štiep a tkanivové lepidlo. Následne sa vloží list fascie extrakraniálne a fixuje tkanivovým lepidlom a plátmi gelasponu (9, 12, 13). U našej pacientky sme do defektu a jeho okolia aplikovali duraform, ktorý sme fixovali tkanivovým l\epidlom. Následne sme priložili sliznicu a plátky gelasponu. Rok od operačného výkonu pacientka nemá rinolikvoreu. Rinoendoskopicky sme zistili, že oblasť duroplastiky je bledá, preepitelizovaná, bez jednoznačných známok recidívy základného ochorenia.

ZÁVER

Netraumatická rinolikvorea môže vzniknúť u pacienta s normálnym, alebo zvýšeným intrakraniálnym tlakom. Lokalizovaná je najčastejšie v oblasti čuchovej platničky a stropu etmoidov. Diagnóza sa robí na základe stanovenia koncentrácie beta- trace proteínu, beta 2 – transferínu, zo zobrazovacích metód sa používajú HRCT, CT-cisternografia, MRI a zásadný význam má rinoendoskopické vyšetrenie. Liečba fistuly je prevažne chirurgická, vykonáva sa duroplastika. Metódou prvej voľby je endoskopická endonazálna liečba likvorey pre jej efektívnosť (cca 90% úspešnosť), má minimálnu morbiditu a mortalitu.

Adresa ke korespondenci:

MUDr. Eva Melicherčíková

Klinika ORL a ChHaK JLF a UNM

Kolárova 2

036 01 Martin

Slovenská republika

e-mail: evka.melichercikova@gmail.com

Zdroje

1. Adam, P., Sobek, O.: Prukaz likvorey. Česká a slovenská neurologie a neurochirurgie, 68/101, 2005, 6, s. 420.

2. Bachmann-Hanidstad, G.: Diagnostic values of beta-2transferrin and beta trace protein as markers of cerebrospinal fluid fistula. Rhinology, 46, 2008, s. 82-85.

3. Brisman, R., Hughes, J. E., Mount, L. A.: Cerebrospinal fluid rhinorrhea. Arch. Neurol., 22, 1970, s. 245-252.

4. Hybášek, I.: Diagnostika a terapie nazální likvorey. Otorinolaryngologie a foniatrie, 51, 2002, 4, s. 211-215.

5. Kalhaus, J., Kelbich, P., Sláma, K.: Laboratórní prukaz likvorey v ORL oblasti. Otorinolaryngologie a foniatrie, 53, 2004, 4, s. 196-199.

6. Kraft, O.: Prukaz spontánní nazální likvorey. Česká radiologie, 54, 2000, 4, s. 252-25.

7. Mc Kusick, K. A.: The diagnosis of cerebrospinal fluid rhinorrhea. J. Nucl. Med., 18, 1977, s. 1234-1235.

8. Ondrkalová, M., Kalnovičová, T., Turčáni, P.: Dôkaz likvorey pomocou stanovenia koncentrácie beta trace proteínu. Laboratórna diagnostika, 15, 2010, 1-2, s. 41-42.

9. Sičák, M.: Likvorea. In: Sičák, M. a kol., Rinológia, choroby nosa a prinosových dutín. 1.vydanie, Martin, Kozák-Press, 2006, s. 168-171.

10. Sičák, M., Fabčin J., Meniarová, M.: Rinolikvorea. Otorinolaryngológia a chirurgia hlavy a krku, 7, 2013, 1, s. 11-17.

11. Shugar, J. M. A., Som, P. M., Eisman, W. et al.: Nontraumatic cerebrospinal fluid rhinorrhea. Laryngoskope, 91, 1981, s. 114-120.

12. Svárovsk,ý J., Markalous, B., Charvát, F.: Endoskopický endonazální uzáveř likvorey v oblasti rinobaze. Otorinolaryngologia a chirurgia hlavy a krku, 5, 2011, s. 42.

13. Svoboda, M. et al.: Endoskopická léčba rinolikvorey. Otorinolaryngológia a chirurgia hlavy a krku, 5, 2011, s. 18-19.