Symplastický hemangiom v podkoží po adjuvantní radioterapii: kazuistické sdělení

Download PDF English version

Authors: Marek Grega ¹; Alena Mazáková ²; Jannis Torniki ³; Josef Zámečník ¹; Lenka Krsková ¹
Authors‘ workplace: Department of Pathology and Molecular Medicine, 2nd Faculty of Medicine, Charles University in Prague and University Hospital Motol, Czech Republic ¹; Department of Radiology, 2nd Faculty of Medicine, Charles University in Prague and University Hospital Motol, Czech Republic ²; Department of Surgery, 2nd Faculty of Medicine, Charles University in Prague and University Hospital Motol, Czech Republic ³
Published in: Čes.-slov. Patol., 57, 2021, No. 4, p. 221-225
Category:

Overview

Symplastický hemangiom je vzácná cévní léze, která se prezentuje přítomností regresivních změn a degenerativních atypií ve stromálních buňkách. Svou morfologií vyvolává diferenciálně diagnostické rozpaky v klasifikaci cévních nádorů a jejich zařazení z hlediska biologických vlastností. Prezentujeme případ 47leté ženy s anamnézou resekce levého prsu pro adenokarcinom, s následnou chemoterapií a radioterapií. Tři roky od primární diagnózy došlo ke vzniku nádorového ložiska v oblasti horního pólu levé lopatky na rozhraní podkoží a musculus trapezius. Histologicky se jednalo o nádor tvořený cévami různého kalibru a šíře stěny. Endotel cév byl blandní, bez atypií, v lumen cévních prostor byly trombózy. V intersticiu byla zastižena populace vřetenitých a pleomorfních buněk s výraznými atypiemi a bizarními jádry. Buňky vykazovaly pozitivitu v imunohistochemickém průkazu hladkosvalového aktínu, ostatní extenzivní imunohistochemické vyšetření, včetně průkazu cytokeratinů bylo negativní. Mitózy nebyly zastiženy, proliferační aktivita byla minimální, známky infiltrativního růstu nebyly pozorovány. Nález byl interpretován jako symplastický hemangiom, nádor postrádal známky maligního chování. Popsané atypické stromální buňky mají myofibroblastickou a někdy i hladkosvalovou diferenciaci. Jejich atypický vzhled je přikládán degenerativním změnám obdobným jako v leiomyomech s bizarními jádry, či ancientních schwannomech. Etiopatogeneze těchto změn není zcela jednoznačná, zvažuje se souvislost s dlouhodobým přetrváváním léze, regresivní změny ischemického, či pozánětlivého původu, nebo, jako v našem případě, po radiační terapii. Diferenciální diagnóza symplastického hemangiomu je široká a zahrnuje množství jednotek různé histogeneze a biologických vlastností. Pro správnou klasifikaci je proto nezbytné extenzivní vyšetření včetně imunohistochemie, klinických, zobrazovacích a anamnestických dat.

Klíčová slova:

symplastický hemangiom – ancientní změny – pleomorfní buňky – bizarní jádra

Sources

1. Tsang WYW, Chan JKC, Fletcher CDM, et al. Symplastic hemangioma: a distinctive vascular neoplasm featuring bizarre stromal cells. Int J Surg Pathol 1994; 1(3): 202.

2. Hornick JL. Practical soft tissue pathology: A diagnostic approach. Philadelphia: Saunders, an imprint of Elsevier Inc.; 2013: 344.

3. Manoharan K, Patwardhan J, Dutta B. Symplastic haemangioma: a case report. Pathology 2017; 49(1): S136.

4. Kutzner H, Winzer M, Mentzel T. Symplastisches Hämangiom. Hautarzt 2000; 51(5): 327–331.

5. Goh SG, Calonje E. Cutaneous vascular tumours: an update. Histopathology 2008; 52(6): 661-673.

6. Downey C, Pino G, Zambrano MJ, et al. Symplastic hemangioma developing over an infantile hemangioma during propranolol treatment. Pediatr Dermatol 2019; 36(6): 961- 962.

7. Goh SG, Dayrit JF, Calonje E. Symplastic hemangioma: report of two cases. J Cutan Pathol 2006; 33(11): 735-740.

8. Ackerman LV, Taylor FH. Neurogenous tumors within the thorax. A clinicopathological evaluation of forty‐eight cases. Cancer 1951; 4(4): 669–691.

9. Dahl I. Ancient neurilemmoma (schwannoma). Acta Pathol Microbiol Scand A 1977; 85(6): 812-818.

10. Downes KA, Hart WR. Bizarre leiomyomas of the uterus: a comprehensive pathologic study of 24 cases with long-term follow-up. Am J Surg Pathol 1997; 21(11): 1261-1270.

11. Ng WK. Mini-Symposium: Iatrogenic pathology. Radiation-associated changes in tissues and tumours. Curr Diagn Pathol 2003; 9(2): 124-136.

12. Ubago JM, Zhang Q, Kim JJ, Kong B, Wei JJ. Two subtypes of atypical leiomyoma: clinical, histologic, and molecular analysis. Am J Surg Pathol 2016; 40(7): 923-933.

13. Lehtonen R, Kiuru M, Vanharanta S, et al. Biallelic inactivation of fumarate hydratase (FH) occurs in nonsyndromic uterine leiomyomas but is rare in other tumors. Am J Pathol 2004; 164(1): 17-22.

14. Gregová M, Hojný J, Němejcová K, et al. Leiomyoma with bizarre nuclei: a study of 108 cases focusing on clinicopathological features, morphology, and fumarate hydratase alterations. Pathol Oncol Res 2020; 26(3): 1527–1537.

15. Trpkov K, Hes O, Agaimy A, et al. Fumarate hydratase-deficient renal cell carcinoma is strongly correlated with fumarate hydratase mutation and hereditary leiomyomatosis and renal cell carcinoma syndrome. Am J Surg Pathol 2016; 40(7): 865–875.

16. Wei MH, Toure O, Glenn GM, et al. Novel mutations in FH and expansion of the spectrum of phenotypes expressed in families with hereditary leiomyomatosis and renal cell cancer. J Med Genet 2006; 43(1): 18-27.

17. Sinhasan SP, Sylvia MT, Sangma MM, Bhat RV. Multinucleate cell angiohistiocytoma versus symplastic hemangioma - diagnostic dilemma. Clin Cancer Investig J 2015; 4(6): 741- 744.

18. Fletcher CDM. Diagnostic histopathology of tumors (4th edn). Volume 1. Philadelphia Saunders, an imprint of Elsevier Inc.; 2013: 56- 57.

19. Li JJ, Kim L, Henderson C. A case of intrathoracic symplastic haemangioma could have been misdiagnosed as angiosarcoma Pathology 2018; 50(6): 688-691.