Klinicky manifestní nezánětlivá parauretrální cysta corpus spongiosum bulbární uretry
Authors:
Ivo Novák 1,4; Vladimír Giblo 1; Jiří Špaček 1; Petra Kašparová 2; Kateřina Hojná 3; Jiřina Svědíková 3
Authors‘ workplace:
Urologická klinika Fakultní nemocnice a LF UK Hradec Králové
1; Fingerlandův PAU, Fakultní nemocnice a LF UK Hradec Králové
2; RDG centrum, s. r. o., Rychnov nad Kněžnou
3; Urologie GIBLO – Privátní urologická ambulance, Rychnov nad Kněžnou
4
Published in:
Ces Urol 2022; 26(2): 122-129
Category:
Case reports
Overview
Prezentujeme 29letého muže s nezánětlivými příznaky dolních cest močových (LUTS: bolesti varlat, obtíže s močením, dysurie, snížení proudu moče). Jako příčina LUTS byla provedenými vyšetřeními (ultrasonograficky, uretrocystoskopicky, uretrograficky a computerovou tomografií) diagnostikována parauretrální cystická formace v corpus spongiosum bulbární uretry. Po primárně provedené perkutánní jehlové biopsii došlo k recidivě, která byla úspěšně vyléčena klasickou chirurgickou extirpací. Nemocný se po operaci nekomplikovaně zhojil. Tři měsíce po operaci byl bez subjektivních příznaků LUTS a na kontrolní transperineální ultrasonografii nebyla zhledána ani perzistence ani recidiva cystické formace ve spongiózním tělese bulbu. Stav pacienta je v současné době tři roky stabilní. Nemocný je trvale v péči urologa, není projevů infekce v moči, ani subvezikální obstrukce (uroflowmetrii, ultrasonografie rezidua moči).
Klíčová slova:
léčba – vyšetřovací metody – LUTS – cysta spongiózy bulbu – Littrého žláza
ÚVOD
Velké symptomatické cysticky dilatované Littrého žlázy v corpus spongiosum bulbární uretry u mladých mužů patří ke zcela výjimečným. V odborné literatuře bylo popsáno jen několik nálezů (1, 2, 3, 4).
KAZUISTIKA
29letý muž se dostavil na spádové ambulantní urologické pracoviště pro akutní zhoršení symptomů dolních cest močových (LUTS: bolesti varlat, zhoršení močení, dysurie, snížení proudu moči) udávaných během posledních čtyř měsíců. Podle později na klinice podrobně odebrané osobní anamnézy však příznaky LUTS pociťoval podstatně déle, po dobu minimálně posledních osmi let. Neměl ale žádné infekce, neudával trauma, nepomočoval se, byl bez poruchy sexuálních funkcí (ženatý, dvě děti).
Pacient byl kompletně vyšetřen u spádového urologa. Při fyzikálním (palpačním) vyšetření byla na perineu nalezena nebolestivá rezistence cca 30 × 10 mm. Vyšetření per rectum bylo normální. Laboratorní vyšetření moče včetně kultivace bylo negativní. Transabdominální ultrasonografií (USG) nebylo zjištěno postmikční reziduum. Provedená retrográdní uretrografie (UCG) byla bez abnormalit (Obr. 1). Následně doplněná uretrocystoskopie (UCS) neprokazovala abnormální nález na sliznici bulbární uretry a potvrzovala negativní UCG nález v rozsahu celé močové trubice. Doplněná transperineální USG diagnostikovala anechogenní, cystický útvar rozměrů 33,4 × 11,3 mm obsahující čirou tekutinu a nacházející se před močovou trubicí ve spongióze bulbu (Obr. 2a, b). Perkutánní punkcí v lokální anestezii byl odsát vazký obsah cysty. Cytologické a mikrobiologické vyšetření punktátu neprokázalo maligní či zánětlivé buňky. Po provedené perkutánní punkci došlo rychle k doplnění obsahu, prokázané kontrolně provedeným transperineálním USG vyšetřením.
Fig. 1. Baseline retrograde UCG: the urethra with adequate
lumen, with no pathological communication or
compression by paraurethral cystic mass in the spongy
body of the bulb (arrow) diagnosed with ultrasound
Fig. 2a, b. Baseline ultrasound of the bulbar urethra:
an anechogenic cystic mass in the spongy body of
the bulb (Littré’s gland) (arrow) situated ventrally to
the urethra
S touto klinickou anamnézou a výsledky přístrojových a laboratorních vyšetření byl nemocný odeslán na naše klinické urologické pracoviště ke zvážení klasické chirurgické léčby: extirpaci cystického, po perkutánním vypunktování recidivujícího útvaru dané lokality močové trubice. Ještě před odesláním na urologickou kliniku byla ve spádovém pracovišti provedena výpočetní tomografie (CT). Vyšetření potvrdilo USG diagnózu parauretrálního cystického útvaru spongiózního tělesa bulbu, lokalizovaného ventrálně od uretry (Obr. 3a, b).
Fig. 3a, b. Baseline CT, sagittal and transverse sections: cystic, fluid-filled
mass in the spongy body (Littré’s gland) (arrow) in the bulbar area ventrally
to the urethra
Vzhledem k již provedenému CT vyšetření jsme neindikovali doplnění literárně doporučované magnetické rezonance (MRI). Znovu naplněný cystický parauretrální útvar byl na našem urologickém pracovišti odstraněn klasicky chirurgickou extirpací. Pro odstranění jsme volili transperineální přístup ze střední incize. Předoperačně byla profylakticky podána intravenózně antibiotika a v úvodu operace byla volně zavedena permanentní měchýřová cévka 16CH. Hmatnou cystu uloženou ve spongióze bulbu před uretrou jsme uvolnili incizí svaloviny bulbu a následně rozpreparováním spongiózního tělesa. Dorzálně cysta široce naléhala na ventrální stěnu močové trubice. Vlastní odpreparování cysty od stěny uretry bylo prováděno velmi opatrně s použitím lupových brýlí (zvětšení 3–4×). Cystický útvar byl extirpován vcelku, kompletně, bez vyprázdnění jeho obsahu. Makroskopicky jsme neprokázali spojení cysty s uretrou (Obr. 4). Během preparace došlo k drobným perforacím jemné stěny uretry se zavedenou permanentní měchýřovou cévkou. Tyto jsme ošetřili pokračující suturou vstřebatelným stehem Vicryl C 5/0 na zavedené cévce. Preparát byl vcelku odeslán na komplexní vyšetření. Kultivační vyšetření obsahu bylo negativní. Histopatologické vyšetření prokázalo původ cystické formace v dilatované Littrého žláze vystlané kubickým epitelem (Obr. 5a). Cytologické vyšetření tekutého, vazkého obsahu cysty krom krevních elementů (erytrocytů) prokázalo ojedinělé shluky nemaligních kohezivních buněk, morfologicky epiteliálního vzhledu (Obr. 5 b). Pooperační průběh pod empirickým krytím antibiotikem per os (Amoksiklav®) na dva týdny byl bez komplikací. Pacient byl propuštěn šestý pooperační den do domácího ošetřování s permanentní cévkou. Čtrnáctý pooperační den byla rána na perineu zhojena a byl odstraněn permanentní katétr. Po odstranění katétru nemocný močil spontánně, bez nutnosti tlaku, nepřerušovaně, bez dysurií či strangurií.
Fig. 4. Surgical view: the bulb dissected in the midline;
the extirpated cyst of the spongy body (arrow).
The urethra with a catheter in place is not evident,
being obscured dorsally below the cyst in the dissected
bulb (bulbospongiosus muscle, corpus spongiosum of
the bulbar urethra)
-
Fig. 5a. Biopsy of the completely extirpated cystic
mass with its content: dilated Littré’s gland (marked
by arrows) with a lining of cuboidal epithelium. (HE
staining, magnification of 200×)
Fig. 5b. Cytology of the content of the extirpated
dilated Littré’s gland: the presence of blood elements
and, sporadically, of non-malignant cohesive glandular
cells, morphologically of epithelial appearance
(arrow)
Po týdnu od odstranění močového katétru se pacient dostavil na ambulanci spádového urologa pro bolesti na perineu. Při palpačním vyšetření oblasti perinea byla hmatná drobná, nesecernující, palpačně citlivá rezistence v podkoží jinak plně zhojené rány. Následně provedené transperineální USG vyšetření prokázalo parauretrálně hyperechogenní ložisko (5 × 5 × 1 × 5 mm), hodnocené jako pooperační jizva spongiózy bulbu, a dále zevně od bulbózního tělesa směrem do podkoží středně hyperechogenní ložisko, hodnocené jako pooperační hematom, velikostí 25 × 13 mm, v čase regredující na 7 mm (Obr. 6a, b). Popsaný regredující podkožní hematom neměl vliv na kvalitu močení (viz shora), proto bylo postupováno konzervativně. Po třech měsících od operace hmatná rezistence i bolestivost na perineu zcela vymizely. Kontrolní MCUG neprokázalo patologii na bulbární uretře (jemná stěna, nezúžený lumen uretry, bez extravazátu kontrastní látky) (Obr. 7). USG neprokazovala perzistenci ani recidivu hypoechogenního cystického parauretrálního útvaru (Obr. 6 b). Na provedené uroflowmetrii (UFM) byl fyziologický nález (maximální průtok 29 ml/s, nepřerušovaná, zvonovitá křivka) (Obr. 8).
Fig. 6a. Ultrasound of the bulbar area one month
after surgery: a hyperechogenic lesion (5x5x1x5 mm) paraurethrally
in the bulb; scar of the spongy body (yellow
arrow); a moderately hyperechogenic lesion outside the
bulb extending towards the subcutis – postoperative
haematoma with a size of 25 × 13 mm (arrow)
Fig. 6b. Ultrasound of the bulbar area three months
after surgery: a moderately hyperechogenic lesion
outside the bulb extending towards the subcutis
– regressing haematoma of up to 7 mm (arrow),
with no evidence of recurrence of fluid build-up paraurethrally
Fig. 7. VUCG three months after surgery: the urethra
with no stricture and no pathological extravasation
of the contrast medium in the area after extirpation
of the cyst in the spongy body (arrow)
Fig. 8. UFM three months after surgery: physiological
values of urine flow rate; non-obstructive bell-shaped
curve
Pacient je pod trvalou dispenzarizací urologa. Tři roky je již zcela bez subjektivních potíží, jak bolestí, tak LUTS. Při opakovaných ambulantních kontrolách s fyziologickými nálezy UFM, bez USG rezidua. Nejsou prokazovány infekce moče, není objektivně průkazná subvezikální obstrukce. Transperineální USG spongiózy bulbu nedetekuje recidivu cysty, prokazuje pouze pooperační jizevnaté změny spongiózy.
DISKUZE
Přestože u žen cystické léze v oblasti uretry nejsou vzácné a literárně je uváděná incidence od 1,5 % do 5 % (5, 6), u mužů jsou parauretrální cysty raritní. V penobulbární oblasti uretry u mužů jsou pak nalézány nejčastěji získané divertikly, obvykle po traumatech nebo operacích. Jejich obvyklými příznaky jsou nálezy infekce a změny v proudu moče. Divertikly přední a zadní uretry jsou kongenitálního původu a jsou u mladých mužů jen vzácně popisovány (7, 8, 9, 10, 11). Parauretrální cysty spongiózy u mužů jsou pak naprostou raritou. Původ je zřejmě ve zde fyziologicky přítomných parauretrálních žlázách (Littrého žlázy), podobně jako v našem případě (2). Při uzavření krčku žlázy dochází ke hromadění obsahu a k cystické dilataci žlázy (4). Příčina obliterace může být zánětlivá, traumatická, pooperační, nemusí ale být jasně objasněna (idiopatická) (2).
Námi popisovaná idiopatická cysta Littrého žlázy spongiózního tělesa bulbu uretry patří mezi nálezy zcela unikátní, ojediněle popsané v odborné literatuře (2, 4). Podobně jako u popsaných cyst neměl náš mladý muž žádné infekční potíže. Objevením se závažnějších symptomů LUTS ve věku 29 let se řadí k věkově mladším nemocným. V odborné literatuře je uváděný věk nemocných: 25–33–43–46 let (1, 3, 2, 4).
Literárně krom cystických lézí jsou v oblasti bulbární uretry a spongiózního tělesa popisována i jiná onemocnění: zánětlivé pseudotumory, cystický hemangiom, adenokarcinom, metastázy jiných nádorů aj (12, 13, 14).
V rámci diferenciálně diagnostického postupu zjištění příčiny onemocnění je nutno využít co nejširšího spektra diagnostických metod (laboratorních, rentgenologických, endoskopických, histopatologických aj.). U našeho pacienta jsme využili v diagnostickém postupu USG, uretrocystoskopii, retrográdní UCG, perkutánní jehlovou punkci a CT (4). Nevyužili jsme vyšetření MRI, v literatuře uváděné jako diagnosticky nejpřínosnější, s ohledem na již jasné USG a CT nálezy (15).
Indikace k chirurgické revizi vychází vždy až z nálezů vyšetření, provedených v rámci diferenciálně diagnostického procesu etiologie léze. Shodně s literárními fakty jsme přistoupili k chirurgické extirpaci diagnostikované cysty spongiózy bulbu středním transperineálním přístupem (1, 4). Diagnóza cysticky dilatované Littrého žlázy byla potvrzena až histopatologickým vyšetřením excidované cysty (biopticky a cytologicky).
ZÁVĚR
U mladších mužů při nejasné příčině náhle se objevujících, anebo zhoršujících se symptomů LUTS, je nutno pomýšlet na vzácně se objevující cysty spongiózního tělesa. V případě zjištění parauretrální, tekutinové kolekce na transperineální USG je literárně doporučováno v dalším diferenciálně diagnostickém kroku provedení MRI. Potvrzené symptomatické velké cystické léze je nutno operačně léčit. U ojediněle literárně publikovaných případů, podobně jako u našeho nemocného, může klasická chirurgická extirpace vést k ústupu subjektivních potíží. U asymptomatických, obvykle náhodných nálezů menších cystických lézí ale jednotné doporučení v přístupu neexistuje (konzervativní postup, sledování versus chirurgická extirpace).
Došlo: 22. 2. 2022
Přijato: 22. 3. 2022
Kontaktní adresa:
MUDr. Ivo Novák, Ph.D.
Urologická klinika FN a LF UK Hradec Králové
Sokolská 581, 500 05 Hradec Králové
e‑mail: novakivo@fnhk.cz
Střet zájmů: Žádný.
Prohlášení o podpoře: Autor prohlašuje, že zpracování článku nebylo podpořeno farmaceutickou firmou.
Hlavní stanovisko práce: Článek upozorňuje na vzácné onemocnění močové trubice, cysticky dilatovanou Littrého žlázu parauretrálně v oblasti spongiózy bulbu. Onemocnění se u mladších mužů může projevit náhlým zhoršením anamnesticky dlouhodobě přítomných symptomů LUTS. Trvání předchorobí s lehkými LUTS symptomy bylo u našeho nemocného anamnesticky upřesněno na osm let. Jsou probrány možnosti diagnostiky, léčby a její výsledky.
Major statement: The article highlights a rare disease of the urethra, a cystically dilated Littré‑ ’s gland paraurethrally in the spongy body of the bulb. In younger men, the disease can present with a sudden deterioration of long‑standing LUTS. In our patient, the duration of the predisease state with mild LUTS was specified on the basis of his medical history as eight years. The diagnostic and therapeutic options as well as treatment results are discussed.
Sources
1. Weller CG. Paraurethral cyst within the corpus cavernosum urethrae. J. Urol. 1956; 76(1): 94–98.
2. Bujons A, Ponce de León X, Baez C, et al. Paraurethral cyst of the Littre’s gland: an exceptional case. Arch Esp Urol. 2006; 59(6): 624–626.
3. Altunrende F, White MA, Autorino R, et al. Large Symptomatic Periurethral Cystic Lesion in a Male. Urology. 2011; 78: 56-57.
4. Hakenberg OW, Froehner M, Wirth MP. Symptomatic Parauretheral Corpus Spongiosum Cyst in Male Patient. Urology. 2000; 55(4): 590.
5. Woodhouse C, Flynn J, Blandy J. Urethral diverticulum in females. Br J Urol. 1980; 52: 305–310.
6. Anderson M. The incidence of diverticula in the female. J Urol. 1967; 98: 96–98.
7. Saenz de Cabezon Mart J, Lorente Garin J, Raventos Busquets C, et al. Acquired urethral diverticulum in males with spinal cord injury. Arch Esp Urol. 1995; 48: 797–803.
8. Komada S, Yoshida K, Kondo T, et al. Congenital urethral diverticulum in a male infant: a case report. Hinyokika Kiyo. 1984; 30: 507–511.
9. Gaboardi F, Gulfi G, Bozzala A, et al. Congenital urethral diverticulum in the male: a twenty‑one year old man with a congenital urethral diverticulum at the bulbous urethra. Arch Ital Urol Nefrol Androl. 1991; 63: 347–349.
10. Sen S, Iseri C, Eryigit M. Congenital urethral diverticulum in the male. Urology. 1989; 34: 129–130.
11. Preminger G, Steinhardt G. Male urethral diverticulum: the double density sign. Urology. 1985; 26: 417–419.
12. Starzyński S, Litwak A. Cancer of the urethraoriginating from Littéś Glands. Patol Pol. 1965; 16(2): 235–41.
13. Krawitt LN, Schechterman L. Inflammation of the periurethral glands of Littre simulating tumor. J Urol. 1977; 118(4): 685.
14. Sacks SA, Waisman J, Apfelbaum HB, et al. Urethral Adenocarcinoma (Possibly Originating in the Glands of Littre). J Urol. 1975; 113(1): 50–55.
15. Kim B, Hricak H, Tanagho E. Diagnosis of urethral diverticula in women: value of MR imaging. AJR Am J Roentgenol. 1993; 161: 809–815.
Labels
Paediatric urologist Nephrology UrologyArticle was published in
Czech Urology
2022 Issue 2
Most read in this issue
- Urethral duplication in children – three cases
- A symptomatic non inflammatory paraurethral cyst in the corpus spongiosum of bulbar urethra
- Dynamic sentinel lymph node biopsy and its role in invasive staging of cN0 penile cancer. A 10-year experience of one institution
- Malignant solitary fibrous tumor of the scrotum